Le anomalie vascolari costituiscono alcuni dei più difficili enigmi

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1 Gestione delle Malformazioni Vascolari Venose (MVV) intraorali mediante tecnica laser FDIP (Forced Dehydration with Induced Photocoagulation) Rolando Crippa 1, Silvia Friuli 2 Steven Parker 3, Francesca Angiero 3, Stefano Benedicenti 3, Enrico Bernè 3 1 Istituto Stomatologico Italiano, Milano - Università degli Studi di Genova 2 Istituto Stomatologico Italiano, Milano 3 Università degli Studi di Genova 1,2 Italian Stomatologic Institute Milan 3 University of Genoa Le anomalie vascolari costituiscono alcuni dei più difficili enigmi diagnostici e terapeutici nella regione della testa e del collo 1,2. Esse rappresentano un gruppo estremamente eterogeneo di anomalie congenite dell apparato circolatorio caratterizzate da alterazioni morfo-strutturali e/o funzionali di varia natura, gravità ed estensione, che possono interessare ogni tipo di vaso (arterioso, venoso, linfatico, capillare) e coinvolgono frequentemente la cavità orale. Si distinguono in anomalie a basso flusso (Malformazioni Venose, MV; Malformazioni Linfatiche, ML; Malformazioni Capillari, MC; Malformazioni Linfatico-Capillari, MLC; Malformazioni Venoso-Capillari, MVC; Malformazioni Linfatico-Venose, MLV) e anomalie ad alto flusso (Malformazioni Artero-Venose, MAV; Fistole Artero-Venose, FAV; Ectasia; Aneurisma) 3. Le malformazioni venose (MV o MVV), frequenti a livello di labbra e lingua, sono anomalie vascolari a flusso lento, composte da canali venosi ectasici. Esse rappresentano circa la metà di tutte le malformazioni vascolari e sono generalmente presenti sin dalla nascita, anche se spesso si manifestano tardivamente nel corso dell infanzia o dell adolescenza. All epoca della pubertà vi può essere un aumento volumetrico significativo, ma in genere l evoluzione tipica è quella di un lento e progressivo accrescimento. Le MV rappresentano i vecchi emangiomi capillari e cistici, entità ben distinte dal vero emangioma, tumore benigno autolimitantesi 3. Clinicamente si presentano come neoformazioni bluastre o violacee, rilevate, non dolenti alla palpazione. Sono comprimibili all esame diascopico e non possiedono una pulsatilità intrinseca ma presentano una caratteristica espansibilità in posizione antigravitaria. Le Malformazioni Capillari (MC) - non contemplate nella classificazione di Belov, nota anche come classificazione di Amburgo 4,5, ma menzionate solo in seguito - sono caratterizzate dalla presenza nei tessuti dermo-ipodermici superficiali e nelle mucose di una fitta rete di capillari abnormemente e permanentemente dilatati. Il termine angioma piano, riferito a tali lesioni, andrebbe pertanto abolito. All esame clinico si presentano come chiazze di colorito roseo o rosso-violaceo, a margini netti o frastagliati, generalmente non rilevate. Le Malformazioni Artero-Venose (MAV), più rare, sono anomalie vascolari congenite ad alto flusso, la cui terapia prevede un approccio multidisciplinare 6,7, che esula dallo scopo di questo studio. Management of intraoral Venous Vascular Malformation using laser-assisted Forced Dehydration Induced Photocoagulation Vascular anomalies pose some of the most difficult diagnostic and therapeutic enigmas in the head and neck area 1-2. They represent an extremely diversified group of congenital anomalies of the circulatory system, characterized by morpho-structural and/or functional alterations of various nature, gravity and extension. They can affect any kind of blood vessel (arterial, venous, lymphatic and capillary) and frequently involve the oral cavity. Differential diagnosis, based on structural components may give rise to distinctive lesions such as low-flow anomalies (Venous Malformations, VMs; Lymphatic Malformations, LMs; Capillary Malformations, CMs; Capillary-Lymphatic Malformations, CLMs; Capillary-Venous Malformations, CVMs; Lymphatic-Venous Malformations, LVMs) and high-flow anomalies (Arterio-Venous Malformations, AVMs; Arterio-Venous Fistulas, AVFs; Ectasia; Aneurysm) Venous malformations (VMs or VVMs), often found on the lips and tongue are lowflow vascular anomalies, composed of ectasic venous vessels. They represent approximately 50% of all vascular malformations and are generally present since birth, even though they can often occur during childhood or adolescence. There may be a significant increase in volume during puberty but the typical evolution is a slow and progressive growth. VMs represent the old capillary and cystic hemangiomas, but they are clearly distinct from real hemangioma, a self-limiting benign tumor 3. They clinically appear as raised, non-painful bluish or purplish neoformations. Characteristically, these lesions have no pulse and empty on digital pressure. The capillary malformations (CMs), which are not included in Belov s classification also known as Hamburg classification 4-5 but are mentioned later on, are characterized by the presence of a thick net of abnormally and permanently dilated capillaries in the

2 Una profonda conoscenza dell origine delle anomalie vascolari è fondamentale per poter diagnosticare e gestire correttamente queste patologie. La terapia delle malformazioni a lento flusso varia a seconda di dimensioni, posizione, compromissione funzionale e, dal punto di vista terapeutico, esistono diverse opzioni 8. Una di queste è sicuramente l asportazione chirurgica, che può però risultare indaginosa per l elevato rischio di emorragie, generalmente ben controllabili nelle forme minori ma che possono comunque aumentare la durata dell intervento. è poco indicata anche nel caso in cui la lesione coinvolga strutture vitali. Tra gli altri tipi di trattamento annoveriamo la crioterapia, l embolizzazione selettiva, la scleroembolizzazione, la cauterizzazione mediante elettrobisturi, la terapia steroidea e la laserterapia che, introdotta fin dagli anni 60, ha assunto e continua a rivestire un ruolo di sempre maggior rilievo Materiali e metodi Dal 2001 al 2013, 90 pazienti con lesioni vascolari a carico della mucosa orale sono stati trattati con tecnica laser di disidratazione forzata con fotocoagulazione indotta (FDIP, Forced Dehydration with Induced Photocoagulation) 14 nel Reparto di Patologia Orale e Laserterapia dell Istituto 1-2. Mediante laser a diodi 810 nm, potenza 3.0 W in CW e fibra 320 micron, FDIP per 5 sec non a contatto con emissione di energia pari a 15 J/cm By means of diode laser 810 nm, power average 3.0 W CW and 320 micron fiber, FDIP for 5 sec not in contact with the emission of total energy 15 J/cm VVM gengivale zona Gingival VVM in area 1-1. VVM del bordo gengivale destro in zona in paziente maschio di anni 62, poco sopra l emergenza del foro mentoniero Gingival VVM in area man 62 y.o., just above the emergence of the mandibular nerve of the mental foramen. superficial dermal-hypodermal tissues and in mucous membrane. The definition of flat angioma, often used to refer to these lesions, should be therefore abandoned. They appear clinically as pinkish or red-purplish stains, with regular or irregular borders, generally not protruding. Arterio-venous malformations (AVMs), less frequent are high-flow congenital vascular anomalies, whose therapy needs a multidisciplinary approach 6-7 and which lies outside the aims of this particular study. A detailed knowledge of the origin of vascular anomalies is fundamental in order to be able to diagnose and treat these pathologies correctly. The treatment of low-flow malformations may vary, depending on the position, size, and influence that the lesion has on normal function. Additionally, treatment options are many and various 8. Surgical removal of the lesion may be compromised by hemorrhage, which although of lesser risk in low-flow lesions may result in 1-3. Guarigione della lesione dopo 2 settimane dalla fotocoagulazione senza residui cicatriziali e senza compromissione della sensibilità neurologica. Valore VNS: Wound healing 2 weeks after photocoagulation without residual scars and without impairment of neurophysiological sensitivity. VNS value: 0. extended operation time. Consequently, treatment therapies that might address hemorrhage risk have evolved to include cryotherapy, selective embolization and scleroembolization; cauterization through endothermic knife (acusector), steroidal therapy and laser therapy are becoming increasingly important Materials and methods From 2001 to 2013, 90 patients with oral vascular lesions were treated using FDIP (Forced Dehydration with Induced Photocoagulation) 14 procedure at the Oral 82

3 età (età media 64 anni). Tutte le lesioni, rigorosamente intraorali, sono distribuite come segue: 6 sulle gengive, 30 sulle guance, 38 sulla lingua (di cui 5 sulla punta, 10 sul dorso, 13 lungo i bordi, 3 sul ventre, 7 multiple), 4 sul palato (di cui 1 sul palato molle e 3 sul palato duro), 13 a livello dei vestiboli (di cui 6 nel vestibolo superiore e 7 in quello inferiore), 7 sul pavimento orale (di cui 4 a livello delle caruncole), 2 a livello delle zone retrocommissurali. Tali lesioni si presentavano singole in 72 pazienti (80%) e multiple in 18 soggetti (20%). Le indicazioni al trattamento sono state: sanguinamento, ostruzione causata da coaguli o stravasi venosi post-traumatici 16, crescita rapida (monitorata fotograficamente), 2. VVM guancia dx Right cheek VVM 2-1. VVM della guancia dx in paziente maschio di anni 53, retrotuberale, traumatizzato durante la masticazione e saltuariamente sanguinante Right cheek VVM, male patient 53 y.o., retrotuberale, traumatized during mastication and occasionally bloody. Stomatologico Italiano di Milano. Nella maggior parte dei casi trattati la diagnosi è stata clinica, basata sulle caratteristiche semeiologiche e soprattutto sulla storia naturale della lesione. In 18 casi è stato richiesto un Eco Color Doppler (ECD) per escludere la presenza di shunt artero-venosi date le dimensioni e la posizione delle lesioni; in 2 di essi il medico radiologo ha consigliato un approfondimento diagnostico mediante esame citologico (agoaspirato) per confermarne la natura vascolare. In un solo caso (MVV del pavimento orale piuttosto estesa) è stata effettuata anche una angiormn 15 per valutare, con maggior precisione, la natura (benigna), il contenuto (liquido, con scarsa componente cellulare) e le dimensioni della lesione. Sono stati trattati complessivamente 90 pazienti, di cui 51 femmine (57%) e 39 maschi (43%), di età compresa tra i 18 e i 101 anni di 2-2. Mediante laser a diodi 810 nm, potenza 3.5 W in CW e fibra 320 micron, FDIP per 7 sec non a contatto, con energia totale pari a 24,5 J/cm Laser diode 810 nm, power average 3.5 W CW and 320 micron fiber, FDIP for 7 sec non-contact, with total energy equal to 24.5 J/cm 2. Pathology and Laser Therapy Department of the Istituto Stomatologico Italiano in Milan. In most cases the diagnosis was clinically assessed, based on the semeiological characteristics and especially on the natural history of the lesion. In 18 cases an ECD (Eco Color Doppler) was required to exclude the presence of arterio-venous shunts, given the dimension and position of the lesions; in 2 cases the Radiology Doctor recommended a diagnostic investigation through cytological exam (fineneedle aspiration) to confirm the vascular nature of the lesion. In just one case (quite extensive MVV on the oral floor) an angiomr 15 was carried out to establish with more precision the nature (benign), the content (liquid, with little cellular composition) and the dimension of the lesion. 90 patients were treated, with distribution as follows: 51 women (57%) and 39 men (43%), from 18 to 101 years old (average age: 64 years old). All the intraoral lesions were distributed as follows: 6 on the gums, 30 on the cheeks, 38 on the tongue (5 on the tip, 10 on the dorsum, 13 on the borders, 3 on 2-3. Guarigione della lesione dopo 3 settimane dalla fotocoagulazione senza residui cicatriziali. Valore VNS: Wound healing after 3 weeks after photocoagulation without residual scars. VNS value: 1. the body, 7 multiple), 4 on the palate (1 on the soft palate and 3 on the hard palate), 13 at the level of the vestibules (6 on the superior vestibule and 7 on the inferior vestibule), 7 on the oral floor (4 of which at the level of the caruncles), 2 at the level of retro-commisural areas. 84

4 3. VM ventre linguale sn Left ventral lingual VVM 3-1. VVM in giovane paziente femmina di anni 26, occupante quasi tutto il ventre linguale di sinistra con dimensioni di circa 1 cm x 2, facilmente traumatizzabile a cui erano state proposte tecniche chirurgiche tradizionali che la paziente rifiutava Left lingual ventral VVM in young female patient 26 y.o., occupying almost the whole of the left lingual belly of dimensions of about 1 cm x 2, sensitive at trauma, which were prposed traditional surgical techniques for the surgery of lesion, that the patient refused. gonfiore provocato dalla posizione antigravitaria e interessamento di aree funzionali con conseguente compromissione di fonazione e/o deglutizione 13, Abbiamo utilizzato un laser a diodi 810 nm, con fibra da 300 µm, a una potenza media di 3.8 W ( W), in modalità di emissione continua (CW), per 5-10 secondi a seconda delle dimensioni della lesione da trattare, per una media energetica totale di circa J/cm 2. I pazienti sono stati dimessi senza che presentassero particolari problemi post-operatori, con la sola raccomandazione di applicare un gel a base di clorexidina gluconato per 14 giorni e di evitare l assunzione di alimenti e bevande calde per 2 giorni. In due casi è stato prescritto un collutorio, anch esso a base di clorexidina allo 0.12%, per migliorare l igiene orale e ridurre la carica batterica durante il periodo di guarigione. In tre casi, essendo la lesione trattata particolarmente estesa, sono state prescritte fiale di desametasone sodio fosfato in soluzione iniettabile (1 fiala i.m. una volta al giorno per 3 giorni) per ridurre l eventuale edema post-operatorio. La valutazione della sintomatologia dolorosa post-operatoria è stata effettuata mediante Scala Numerica Verbale (VNS) 15 giorni dopo l intervento. Ogni paziente ha scelto un numero compreso tra 0 (nessun dolore) e 10 (il peggior dolore immaginabile) per indicare il livello di dolore provato Mediante laser a diodi 810 nm, potenza 5.0 W in CW e fibra 320 micron, FDIP per 10 sec non a contatto. Potenza erogata circa 50 J/cm Laser diode 810 nm, power average 5.0 W CW and 320 micron fiber, FDIP not in contact for 10 sec. Power output about 50 J/cm 2. These lesions were single in 72 patients (80%) and multiple in 18 patients (20%). The indications for treatment were: bleeding, obstruction caused by coagulation or post-traumatic venous extravasation,16 rapid growth (monitored through photography), swelling caused by the anti-gravity position and involvement of functional areas with subsequent compromising of phonation and/or deglutition 13, A Diode (810 nm wavelength) laser was used, with a 300 μm fiber, at an average power of 3.8 W (from 2.4 to 7.0 W), in a continuous wave mode (CW). The time taken was 5 to 10 seconds depending on the dimension of the lesion being treated, with a mean fluency of approximately J/cm². The patients were dismissed 3-3. Guarigione della lesione dopo 4 settimane dalla fotocoagulazione. Sensibilità linguale mantenuta, assenza di cicatrici, normale mobilità, ripristino morfologico della zona trattata. Valore VNS: Wound healing 4 weeks after photocoagulation. Sensitivity lingual maintained, no scars, normal mobility, morphological restoration of the treated area. VNS Value: 3. without their showing any particular post-operative problems; they were advised to applya gel based on chlorhexidine digluconate for 14 days and to avoid hot food and drinks for 2 days. In 2 cases a mouthwash solution was prescribed, based on 0.12% chlorhexidine, to improve the oral hygiene and lower the bacterial charge during the recovery period. In 3 cases, as the treated lesion was particularly extensive, phials of dexamethasone sodium phosphate were prescribed in injection solution (1 phial i.m. once a day for 3 days) to reduce the possible post-operative edema. The evaluation of the post-operatory sore symptomatology was carried out through VNS (Verbal Numeric Scale) 15 days after the operation. Each patient chose a 86

5 4. VVM vestibolo sup sn Left superior vestibulus VVM 4-1. VVM in paziente maschio di anni 40, posizionato al centro del vestibolo di sinistra di dimensioni di circa 2 cm, presente da circa 6 mesi, con aumento delle dimensioni dal momento della scoperta casuale durante una seduta di igiene dentale VVM in a male patient 40 y.o., placed in the center of the oral vestibule of the left size of about 2 cm, present for about 6 months, with increase in size, since the chance discovery during a session of dental hygiene La lesione fotocoagulata appare bianca, retratta ma non sanguinante, segno dell ottima emostasi Photocoagulated the lesion appears white, but not retracted bleeding, a sign of the excellent hemostasis. Risultati Su 90 pazienti, 79 (87.77%) sono stati sottoposti a una sola seduta di trattamento, 8 (8,88%) pazienti a due sedute, 2 (2.22%) pazienti a tre e 1 (1.11%) solo paziente a quattro sedute. In linea generale, è 4-2. Mediante laser a diodi 810 nm, potenza 3.5 W in CW e fibra 320 micron, FDIP per 10 sec non a contatto. Potenza erogata circa 35 J/cm Laser diode 810 nm, power average 3.5 W CW and 320 micron fiber, FDIP not in contact for 10 sec. Total power about 35 J/cm 2. number from 0 (no pain) to 10 (the most intense imaginable pain) to indicate the level of pain they felt. Results Out of 90 patients, 79 (87.77%) were submitted to just one session of treatment, 8 (8.88%) to two sessions, 2 (2.22%) to three sessions and just 1 patient (1.11%) to four sessions. In general, more than one session was required for the patients having multiple or extensive lesions. In 2 cases, two operations were necessary because of a partial regression after the first session. In one case, the second session was performed because of the presence of a residual lesion 3 months after the first session. In one of the 2 patients for whom a third session was required, the 4-4. Guarigione della lesione dopo 3 settimane dalla fotocoagulazione. Valore VNS: Wound healing after 3 weeks after FDIP. VNS value: 2. initial, quite extensive lesion relapsed 3 years after the second session. The patients were submitted to a check after 15 and 30 days, until total remission; they were then included in a follow-up program (six-month or annual). After 15 days, the healing was almost complete in 81 patients (90%); a slight delay was observed in 6 patients (6.66%), a partial regression in 2 patients, which required a second session, while in just one patient (1.11%) the treated area was edematous. After 30 days, out of 90 cases, 88 (97.77%) showed a complete remission. In one case, already mentioned the lesion relapsed 3 years after the second session. The patient has been followed up for a year since the third and last session and has not shown any signs of relapse up to now. In one case (1.11%), the treatment gave poor results, but the ECD showed the presence of a mixed AV flow; 88

6 5. VVM bordo linguale dx VVM right lingual edge 5-1. VVM del bordo linguale dx in paziente femmina di anni 69, ingravescente da qualche anno e facilmente traumatizzabile Right lingual edge VVM in woman 69 y.o., worsening for some years and easily traumatized. stata necessaria più di una seduta solo per i pazienti che presentavano lesioni multiple o estese. In 2 casi sono stati necessari due interventi a causa di una regressione solo parziale dopo la prima seduta. In un caso la seconda seduta è stata effettuata per la presenza di una lesione residua 3 mesi dopo la prima seduta. In uno dei 2 pazienti per i quali è stata 5-3. Vasto processo di rimaneggiamento del bordo linguale dx a distanza di 7 giorni Extensive process of remodeling the right lingual edge at 7 days. necessaria una terza seduta la lesione iniziale, piuttosto estesa, è recidivata 3 anni dopo la seconda seduta. I pazienti sono stati sottoposti a un controllo a 15 e a 30 giorni, fino a completa remissione, quindi inseriti in un programma di follow-up (semestrale o annuale). A 15 giorni, in 81 pazienti (90%) la guarigione era quasi completa, in 6 pazienti (6.66%) abbiamo osservato un leggero ritardo, in 2 pazienti (2.22%) una regres Mediante laser a diodi 810 nm, potenza 4.5 W in CW e fibra 320 micron, FDIP per 10 sec non a contatto Through diode laser 810 nm, power average 4.5 W CW and 320 micron fiber, FDIP for 10 s non-contact. in this case, consideration was given to the possibility of carrying out treatment using a Nd:YAG (1064nm) and KTP (532nm) laser 11,20. During long-term checks, no residual hyper / hypo-pigmentation, atrophy, surface wrinkling or scar tissue retraction was detected. The post-operative discomfort was of little significance (average VNS: 0.35). Discussion The heterogeneity of vascular malformations affects the choice of treatment therapy employed Guarigione della lesione dopo 30 giorni dalla fotocoagulazione senza residui cicatriziali. VNS: Wound healing 30 days after photocoagulation without residual scars. VNS: 4. Venous malformations, in most cases do not represent a life threat unless they occur in critical areas and therefore interfere with vital functions. For this reason, especially in case of small and superficial lesions, time monitoring represents the first-choice therapeutic option. Small lesions can also be treated through cryosurgery, which nevertheless can cause freezer burns with possible formation of erythema and blistering. Among the most important non-surgical treatments employed are sclerotization (or sclero-embolization) and embolization. 90

7 6. VVM bordo linguale sn Left lingual edge VVM 6-1. VVM del bordo linguale sn in paziente maschio di anni 58, di circa 1 cm di diametro, facilmente traumatizzabile, in soggetto portatore di varici linguali diffuse Left lingual edge VVM in male patient 58 y.o., about 1 cm in diameter, sensitive to trauma, in patient with varicose veins lingual spread. sione solo parziale che ha richiesto una seconda seduta, in 1 paziente (1.11%) l area trattata si presentava edematosa. Già a 30 giorni, su 90 casi, in 88 (97,77) di essi si è verificata una remissione completa, in un caso (1.11%), sopracitato, si è avuta una recidiva tre anni dopo la seconda seduta. Il paziente è in follow-up da un anno a partire dalla terza e ultima seduta e non ha, ad oggi, mostrato segni di recidiva. In un caso (1.11%) il trattamento ha dato scarsi risultati, ma l ECD ha dimostrato la presenza di un flusso misto AV per cui è stata valutata la possibilità di effettuare una terapia con laser Nd:YAG e KTP ,20. Nei controlli a distanza, non si sono verificate iper-ipopigmentazioni residue, atrofia, rugosità di superficie, retrazioni cicatriziali. Il discomfort post-chirurgico è stato pressoché nullo (VNS medio=0.35). Discussione L eterogeneità delle malformazioni vascolari si riflette anche sulle modalità di trattamento 8. Le malformazioni venose nella maggior parte dei casi non costituiscono un pericolo per la vita, a meno che non insorgano in posizioni critiche e interferiscano, quindi, con le funzioni vitali. Proprio per questo, soprattutto in caso di lesioni piccole e superficiali, il monitoraggio nel tempo rappresenta l opzione terapeutica di prima 6-2. Mediante laser a diodi 810 nm, potenza 3.0 W in CW e fibra 320 micron, FDIP per 5 sec non a contatto Diode laser 810 nm, power average 3.0 W CW and 320 micron fiber, making FDIP for 5 sec not in contact Guarigione della lesione dopo 2 settimane dalla fotocoagulazione. Sensibilità linguale normale. Valore VNS: Wound healing after 2 weeks after photocoagulation. Sensitivity lingual normal. VNS Value: 3. scelta. Lesioni piccole possono essere trattate anche mediante criochirurgia, che tuttavia è in grado di provocare ustioni da congelamento con possibile formazione di eritemi e bolle. Tra i trattamenti non chirurgici più importanti ricordiamo anche le sclerotizzazioni o scleroembolizzazioni e le embolizzazioni. La sclerotizzazione o scleroembolizzazione consiste nell iniettare all interno della cavità della malformazione una sostanza che provoca irritazione e quindi infiammazione delle pareti della cavità stessa. L irritazione prodotta (un danno vero e proprio) porta alla formazione di una cicatrice che riduce o elimina la cavità. Questa tecnica funziona piuttosto bene nelle malformazioni linfatiche macrocistiche e nelle malformazioni venose. Le sostanze utilizzate di preferenza sono la doxiciclina e l OK-432 o picibanil nelle malformazioni linfatiche e il sodio tetradecil solfato o l alcool etilico nelle malformazioni venose L embolizzazione consiste nell ostruire il flusso sanguigno dell area interessata in modo selettivo creando, come suggerisce il termine stesso, un embolo che permette di ridurre temporaneamente l emissione san- The sclerotization or sclero-embolization consists of injecting a substance into the malformation cavity which causes irritation and therefore inflammation of the cavity walls. The irritation thus produced leads to the formation of a scar which reduces or eliminates the cavity. This procedure works quite well in macro-cystic lymphatic malformations or in venous malformations. The substances preferably used are doxicicline and OK-432 or picibanil in lymphatic malformations and tetradecil sodium phosphate or ethyl alcohol in venous malformations The embolization consists in stopping the hematic flow in the involved area in a selective way, thus creating an embolus which reduces temporarily the blood emission, so that the surgeon can remove the vascular malformation without excessive bleeding. This must be carried out to help the procedure of surgical removal or in cases of emergency to stop a hemorrhage. Pharmacological therapy can be performed with a cycle of prednisone or prednisolone with a dose of 2-4 mg/kg/die per os, at full dosage for at least 3 weeks, followed by a progressive reduction; 24 no more than 2 or 3 cycles are normally carried out. Another therapeutic approach suggested in literature is one with interferon alpha-2, 25 which can be used in case of resistance to steroidal therapy and administered through subcutaneous injection in a single daily dose. Both pharmacological therapies present side effects, quite severe in some cases. In case of little or no response to all these therapies, vascular malformations must be surgically treated 26 by taking into consideration their characteristics, extension, closeness or involvement of the organs and by considering the patient s needs. The aim of the surgery is to remove the malformation whenever possible, or to reduce the extension when a complete removal is not possible. It is certainly an 92

8 7. VVM (guancia sinistra). Left cheek 7-1. VVM della guancia Sn in pz maschio di anni 60, di circa 2 cm di diametro, sanguinante durante la masticazione per il trauma susseguente Left cheek VVM in the patient 60 y.o., male, about 2 cm in diameter, bleeding during chewing for the subsequent trauma Mediante laser a diodi 810nm, potenza 4.0 w in CW e fibra 320 micron, FDIP per 10s non a contatto Laser diode 810nm, power average 4.0 W CW and 320 micron fiber, FDIP for 10s not in contact. Total power about 40J/cm Guarigione della lesione dopo 3 settimane dalla fotocoagulazione senza residui cicatriziali, senza tensioni sulla parete della guancia. Valore VNS: Wound healing after 3 weeks after FDIP without residual scars, without cheek reduction. VNS value: 2. guigna affinché il chirurgo possa rimuovere la malformazione vascolare evitando il sanguinamento eccessivo. Va eseguita con lo scopo di aiutare la procedura di rimozione chirurgica o in momenti di emergenza per interrompere un emorragia. La terapia farmacologica può essere effettuata con cicli di prednisone o di prednisolone alla dose di 2-4 mg/kg/die per os, a dosaggio pieno per almeno 3 settimane, seguito da progressiva riduzione 24 ; di solito non si effettuano più di 2-3 cicli. Un altro approccio terapeutico proposto in letteratura è quello con l interferone alfa-2 25 che può essere usato nei casi di resistenza alla terapia steroidea e somministrato per via sottocutanea in un unica dose giornaliera. Entrambe le terapie farmacologiche sono tutt altro che scevre da effetti collaterali, anche piuttosto severi. In caso di mancata o scarsa risposta alle terapie sopraelencate, le malformazioni vascolari vengono trattate chirurgicamente 26, valutandone con attenzione caratteristiche, estensione, vicinanza o coinvolgimento di organi vicini e tenendo conto delle esigenze del paziente. L obiettivo della chirurgia è quello di rimuovere la malformazione quando possibile o di ridurne l estensione quando non è possibile asportarla per intero. Risulta certamente un approccio invasivo, associato a discomfort post-operatorio di entità variabile, ma sicuramente presente, rischioso per i pazienti coagulopatici. La tecnica FDIP da noi adoperata è assolutamente mini-invasiva e può essere utilizzata con successo in pazienti portatori di pace-maker, affetti da coagulopatie o in terapia con antiaggreganti e/o anticoagulanti. La metodica consiste nell usare la fibra con un movimento lento e continuo, di tipo centrifugo a spirale diretto dal centro verso la periferia della lesione; la fibra non viene mai portata a contatto con il tessuto e non viene mai mantenuta troppo a lungo nello stesso punto, scaricando così la sua energia sulla lesione sempre a distanza. Man mano che tale energia agisce si ottiene la chiusura dei capillari fino a 7-10 mm di profondità, con collasso dell intima vasale, e la lesione comincia ad apparire biancastra e a raggrinzirsi. invasive approach, associated with post-operative discomfort (of variable entity but nonetheless present), that can prove dangerous for coagulopathic patients. The FDIP procedure is minimally invasive and can be successfully used for patients with pace-makers, those affected by coagulopathies or in therapy on antiaggregant and/or anticoagulant drugs. The method consists of using the fiber with a slow and continuous movement, in a spiral centrifugal type, from the center to the border of the lesion; the fiber is never in contact with the tissue and is never held too long on the same spot, thus always delivering energy onto the lesion from a distance. With the progressive action of this energy, the closing of capillaries at 7-10 mm depth is obtained with a collapse of the vessel intima, while observing tissue shrinkage and blanching. Before and during the laser therapy, the surface is cooled with a physiological solution and therefore protected from possible thermal damage. At the end of the operation, performed without any topical or general anesthesia with a good tolerance for the patients, the lesion appears completely whitish and flat. By employing the affinity of the Diode wavelength for hemoglobin the resultant dehydration enables the lesion to disappear after approximately 2-4 weeks (depending on its dimension), showing at first a fibrinous aspect, then leading to a normal tissue anatomy, with no loss in structural integrity. The operation must, of course, depend on a correct initial diagnosis. For this reason, in uncertain clinical cases, patients underwent an ECD with 7-15 MHz Hockey stick probes. The ECD is useful in order to determine the depth of the mass, to locate the afferent arterioles and to exclude the presence of highflow arterio-venous shunts. Additionally the evolution in a proliferative phase may be monitored, when the flow measurement test shows a hemodynamic system that is imposable to the one of arterio-venous micro-fistulas with a high-speed diastolic pattern. In case of high-flow lesions, in order to avoid copious hemorrhages the artery should 94

9 Prima e durante l intervento il tessuto viene raffreddato con soluzione fisiologica e quindi protetto da un eventuale danno termico. Al termine dell intervento, eseguito senza anestesia topica o generale con buona tolleranza da parte dei pazienti, la neoformazione si presenta di aspetto completamente biancastro e pianeggiante. La disidratazione cui è sottoposta, sfruttando l affinità del diodo per il pigmento dell emoglobina, fa sì che scompaia dopo circa 2-4 settimane (a seconda delle dimensioni) assumendo dapprima un aspetto fibrinoso per poi lasciare posto alla normale anatomia del tessuto, con completa restitutio ad integrum. L intervento non può, ovviamente, che prescindere da una corretta diagnosi iniziale. Proprio per questo nei casi clinicamente dubbi abbiamo fatto effettuare ai nostri pazienti un ECD con sonde Hockey stick da 7-15 MHz. L ECD è utile per definire la profondità della massa, per localizzare le arteriole afferenti, per escludere la presenza di shunt artero-venosi ad alto flusso e monitorare l evoluzione della lesione in fase proliferativa, quando l esame flussimetrico mostra un quadro emodinamico sovrapponibile a quello di micro-fistole arterovenose, con un pattern diastolico ad alta velocità. In caso di lesioni ad alto flusso, per evitare copiose emorragie, andrebbe prima identificata e quindi occlusa l arteria e solo in un secondo momento effettuata la fotocoagulazione 20. Fortunatamente, la maggior parte delle Malformazioni Congenite Vascolari (MCV) sono a basso flusso. La mini-invasività della tecnica FDIP si traduce in un basso rischio di complicanze. Tuttavia è necessario sapere che una diagnosi non accurata, una ridotta padronanza della tecnica, una scarsa conoscenza del dispositivo utilizzato e dei tessuti su cui si opera possono portare a perforazione della mucosa, necrosi tissutale, stenosi ghiandolare e danno nervoso. Le prime due complicanze possono essere evitate non sostando troppo a lungo con la fibra nello stesso punto, ma muovendola lentamente e in maniera continua fino a quando il tessuto trattato non diventa biancastro e rugoso. Per quanto riguarda le ultime due complicanze, dovremmo essere consapevoli del fatto che la fotocoagulazione può danneggiare irreversibilmente la fibra nervosa o provocare stenosi dei dotti ghiandolari per cui, in caso di lesioni adiacenti a un fascio nervoso o a un dotto ghiandolare, dovremmo agire con cautela od optare per un altra metodica 27. Nel nostro studio abbiamo ottenuto una completa remissione della patologia nel 97.77% dei pazienti. In un solo caso (1.11%), in cui la lesione di partenza era particolarmente estesa, si è verificata una recidiva tre anni dopo la seconda seduta, nuovamente trattata con tecnica FDIP e a oggi (follow-up di un anno) non recidivata. In un caso (1.11%) la terapia ha dato scarsi risultati e la ECD ha poi dimostrato la presenza di un flusso misto. In pazienti con lesioni multiple o più estese, una singola seduta non è stata sufficiente ma siamo riusciti a trattare lesioni di varie dimensioni con un buon risultato e senza alcun tipo di anestesia, grazie alla mancanza di un vero e proprio contatto tra la fibra e il tessuto e all effetto antalgico del laser che innalza la soglia di eccitabilità dei recettori nervosi e realizza un azione antinfiammatoria. Conclusioni La FDIP per il trattamento delle malformazioni vascolari a basso flusso a carico della mucosa orale risulta molto efficace, purché la lesione non sia molto profonda o particolarmente estesa (>2x2 cm 2 ). be first identified and then occluded, while the photocoagulation should only be performed in a second phase.20 Fortunately, most Vascular Congenital Malformations (MCVs) are slow-flow lesions. The minimal invasiveness of the FDIP procedure results in a low risk of complications. It is however necessary to appreciate that inaccurate diagnosis, lack of procedure control, inadequate knowledge of the device and of the tissues can lead to perforation of the mucous membrane, tissue necrosis, glandular stenosis and possible nerve damage. The first two complications can be avoided if the fiber is slowly and constantly moved, until blanching and visible shrinkage of the lesions are obtained. With the latter two complications, photocoagulation can irremediably damage the nerve fiber or cause stenosis of the glandular ducts. Therefore, in cases of lesions in close proximity to a nerve or to a salivary gland duct great care should be exercised or another treatment method chosen 27. In this study, a total remission of the pathology in 97.77% of patients was obtained. In just one case (1.11%), where the initial lesion was particularly extensive a relapse occurred three years after the first session; this was re-treated with FDIP procedure and up to one-year follow-up has not shown any relapse. In one case (1.11%) the therapy gave poor results and ECD showed the presence of a mixed flow. In patients with multiple or more extensive lesions, a single session was not sufficient. Lesions of varying dimensions were treated with good results and without any anesthesia. The latter was achieved through a lack of real contact between the fiber and the tissue, to the analgesic effect of the laser which raises the excitability threshold of the nerve receptors and low-level photonic antiinflammatory action. 96

10 Si è dimostrata una tecnica: (1) facilmente applicabile e veloce, (2) priva, purchè utilizzata dopo un accurata diagnosi e un appropriato studio del caso, di complicanze intra- e post-operatorie, (3) effettuabile senza alcun tipo di anestesia con buona tolleranza da parte del paziente, (4) in grado di garantire un ottima emostasi grazie all affinità del diodo per l emoglobina (5) e che non richiede, quindi, suture. Tutto questo, (6) associato a un tasso di recidiva piuttosto basso (1.11%), determina il successo della tecnica, che speriamo venga confermato da ulteriori studi su larga scala e, al contempo, rappresenti per lo specialista uno stimolo per un continuo aggiornamento professionale, in grado di garantire al paziente un futuro privo d improvvisazione. RIPRODUZIONE RISERVATA Corrispondenza/Correspondence Prof. Rolando Crippa Bibliografia/References 1. Southam JC, Ettinger RL. A histologic study of sublingual varices. Oral Pathol 1974;38: Finn MC, Glowacki J, Mulliken JB. 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Further studies on a large scale are recommended to help establish this modality as an effective treatment option. 97

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