Manuale metodologico sull esperienza del progetto: Lo screening del portatore sano per la fibrosi cistica: la voce dei cittadini

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1 1 Manuale metodologico sull esperienza del progetto: Lo screening del portatore sano per la fibrosi cistica: la voce dei cittadini IRCCS-Istituto di Ricerche Farmacologiche Mario Negri Laboratorio per il coinvolgimento dei cittadini in sanità Milano, 2012

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3 Il progetto Giurie dei cittadini è stato promosso dall Istituto di Ricerche Farmacologiche Mario Negri, Milano, in collaborazione con Zadig Agenzia di Editoria Scientifica, Milano e il Centro Fibrosi Cistica, Ospedale Borgo Trento, Verona. 3 Il progetto è sostenuto dalla Fondazione per la Ricerca sulla Fibrosi Cistica Onlus. Per ulteriori informazioni sul progetto Il Comitato Promotore e Organizzatore Paola Mosconi, Walter Villani, Istituto Ricerche Farmacologiche Mario Negri, Milano Roberto Satolli, Zadig Editoria Scientifica, Milano Carlo Castellani, Centro Fibrosi Cistica Ospedale Borgo Trento, Verona Il Comitato Tecnico Scientifico Berti Franco - Lega Italiana Fibrosi Cistica, Firenze Bortolus Renata - Azienda Ospedaliera Universitaria Integrata, Verona Cao Antonio*/Rosatelli Maria Cristina - Università di Cagliari, Cagliari Cicerone Paola Emilia - Giornalista, Milano Dallapiccola Bruno - Ospedale Bambin Gesù, Roma Flor Luciano - ASL Trento, Trento Perobelli Sandra - Azienda Ospedaliera Verona, Verona Raimo Franco - Pediatra Libera Scelta, Verona Seia Manuela - Ospedale Policlinico, Milano Fondazione per la Ricerca sulla Fibrosi Cistica - Onlus, Verona Borgo Graziella La Giuria dei cittadini Bagnulo August Ass. Consumatori Europei, Battiato Mariagrazia Ass. Consumatori Europei, Bazzani Fausto Ass. FIDAS, Butti Marta Giaele ALIVE Accademia Musicale, Campedelli Maria Teresa Ass. Fossa Bova, Corbioli Simone Ass. Interzona, Felis Giovanna Ass. Interzona, Fusari Giuseppe Ass. Consumatori Europei, Gamba Silvio Ass. FIDAS, Imperato Rolando Ass. FIDAS, Lollis Gianni Società Belle Arti, Solinas Carmen Movimento Consumatori, Tonello Wilma Donne Europee Federcasalinghe, Zoccatelli Franco Unione Parkinsoniani. Facilitatore Nadia Oprandi, Sistematika, Padova Ringraziamenti Il materiale informativo è stato rivisto da componenti del GRAL, Gruppo Rappresentanti Associazioni e Laici PartecipaSalute La Sig.ra Gianna Costa dell Istituto Mario Negri per il supporto segretariale. La Società Letteraria di Verona che generosamente ha ospitato i lavori della Giuria * Il professor Cao che, dall alto della sua esperienza professionale e umana, aveva favorevolmente commentato questa esperienza è purtroppo mancato a giugno 2012.

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5 INDICE INDICE INDICE INDICE INDICE INDICE INDICE INDICE INDICE INDICE 5 INTRODUZIONE ALLE GIURIE DEI CITTADINI 7 GIURIE DEI CITTADINI E FIBROSI CISTICA 11 LA FASE PREPARATORIA 13 LA DOMANDA PER LA GIURIA 14 LA PREPARAZIONE DEL MATERIALE INFORMATIVO 15 LA GIURIA L ORGANIZZAZIONE DELLA GIORNATA 18 LE MOTIVAZIONI DELLA GIURIA 18 I MOMENTI VALUTATIVI 19 DISSEMINAZIONE DELLA DELIBERAZIONE E DELLE MOTIVAZIONI 19 LE GIURIE DEI CITTADINI SOTTO LA LENTE D INGRANDIMENTO: PRO E CONTRO 20 BIBLIOGRAFIA 22 ALLEGATO 1 Materiale informativo distribuito alla Giuria 23 ALLEGATO 2 Lettera invito associazioni 37 ALLEGATO 3 Lettera invito giurati 39 ALLEGATO 4 Documento finale della Giuria dei cittadini 41 ALLEGATO 5 Giuria: questionario pre-incontro 45 ALLEGATO 6 Giuria: questionario post-incontro 47

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7 INTRODUZIONE ALLE GIURIE DEI CITTADINI Nella moderna società, le decisioni collettive possono essere prese attraverso tre modalità: votazione, negoziazione e deliberazione. La votazione è un processo in cui le preferenze dei partecipanti si associano e vige la regola della maggioranza. La negoziazione è un processo in cui vige la regola dell unanimità che deve portare ad un compromesso o accordo negoziato. La deliberazione mira alla trasformazione delle preferenze che, attraverso il processo, si formano, si confrontano e si trasformano: i partecipanti al processo apprendono gli uni dagli altri, correggono i propri punti di vista, ridefiniscono i problemi e trovano nuove soluzioni. Il metodo deliberativo comporta alcuni vantaggi rispetto a votazione e negoziazione: promette decisioni migliori in quanto la discussione collettiva facilita un processo di brainstorming capace di generare soluzioni innovative, accresce la legittimità delle decisioni collettive perché crea un ampio consenso: i partecipanti, anche quando non siano individualmente in sintonia con l accordo, riconoscono di aver contribuito alla soluzione finale, la deliberazione ed il processo argomentativo contribuiscono a formare cittadini migliori accrescendo le loro qualità civiche, morali ed intellettuali: rafforzano le virtù civiche dell ascolto, del dialogo, del confronto, della tolleranza e della fiducia reciproca. Un processo deliberativo ha quindi la prospettiva di creare uno spazio pubblico, realmente adatto all espressione della libertà degli individui e della loro diversità in interessi privati, dove i cittadini e le istituzioni, esprimendo le proprie idee su un determinato argomento e scambiandosi informazioni, si incontrano e si impegnano in una discussione, con lo scopo ideale di raggiungere una comprensione reciproca e il consenso, inteso come accordo ottenuto secondo i procedimenti dell argomentazione razionale intorno ad un interesse comune che non è legato alla particolarità degli interessi privati (1-4). Secondo Carson (5), per rendere massimo il suo potenziale democratico, un esercizio di pubblica partecipazione dovrebbe essere, il più possibile: altamente rappresentativo: le persone, generalmente selezionate in modo casuale (a random), dovrebbero riflettere i punti di vista di uno spaccato della popolazione, in modo da assicurare che tutti i punti di vista siano ascoltati, profondamente deliberativo: la deliberazione richiede che il gruppo abbia accesso a tutte le informazioni necessarie, in una forma comprensibile, un ambiente in cui il gruppo possa ragionare sull argomento per capirlo e per riformularlo e per muoversi verso il piano comune. La deliberazione non è dibattito, è dialogo aperto e discussione ragionata, estremamente influente: un esercizio dovrebbe permettere ai partecipanti di modificarsi gli uni con gli altri e, soprattutto, di influenzare i decision maker, che dovrebbero riconoscere il grado di rilevanza dell evento. Habermas (6), il referente teorico della democrazia deliberativa, sostiene che essa è un metodo che ha per obiettivo la costruzione ed il raggiungimento del consenso su cinque punti possibili: sulla rappresentazione dello stato del mondo e sulla 7

8 definizione del problema (consenso situazionale), sul bene comune (consenso valoriale o normativo), sulle alternative di scelta praticabili e accettabili (consenso sul trattamento dell argomento), sulla scelta, ossia sul compromesso raggiunto (consenso decisionale in senso proprio), sulle ragioni della scelta (backward or epistemological consensus). Per altri autori, invece, è sufficiente raggiungere il consenso sulla scelta collettiva finale: un processo deliberativo deve portare ad un accordo motivato, senza pretendere che le ragioni della scelta siano identiche per ogni partecipante. Secondo Sartori (7) invece La decisione deve essere presa all unanimità, anche se questo comporta il rischio di una paralisi del processo decisionale. Il costo dell unanimità è tollerabile solo per piccoli gruppi. Si potrebbero istituire tanti piccoli comitati, ma: l iter decisionale verrebbe frazionato, si allungano i tempi decisionali e aumentano i costi di coordinazione. Tra i promotori dell esperienza qui presentata si è discusso e deciso che fosse indispensabile che l'accordo non fosse raggiunto a maggioranza, ma all'unanimità (o quasi, per evitare la paralisi), in quanto il processo deliberativo dovrebbe procedere letteralmente come se il gruppo avesse una sola anima, tendente al bene comune. 8 E' importante comunque trovare un approssimazione del principio di inclusività che riesca a stabilire un complesso equilibrio tra le ragioni della funzionalità e quelle della rappresentanza. Nel 2002, Bobbio (1) ha individuato due strade percorribili per selezionare i deliberatori: il campionamento a random che assicura una maggiore rappresentatività e, quindi, riprodurrebbe la deliberazione di comuni cittadini, il campionamento ragionato che non risponde al requisito di rappresentatività dell universo, ma assicura che siano presenti tutti i punti di vista rilevanti sul tema dibattuto, in modo che la deliberazione si svolga tra gli stakeholders, indipendentemente dal loro peso numerico. Affinché un processo sia deliberativo è necessario che siano presenti tutti i punti di vista su una data questione o che siano rappresentati tutti gli interessi in gioco, o quantomeno è necessario che vi sia un approssimazione dell inclusività e della rappresentanza. Quando viene fatta la selezione dei partecipanti, bisogna tener conto che la rappresentatività e l inclusività sono sempre criticabili e che la composizione del gruppo deliberativo dovrebbe apparire ragionevolmente inclusiva. Per valutare la deliberazione bisognerebbe inoltre valutare: il processo, l output decisionale, valutando se effettivamente esso rappresenta una soluzione ottimale, e le conseguenze e l impatto del processo e dell output decisionale sulla collettività. La discussione si deve svolgere sulla base di un insieme, ampio e strutturato, di regole condivise per indurre i partecipanti ad usare argomenti imparziali fondati sul bene pubblico e ad ascoltarsi. Alla discussione deve essere presente un mediatore o facilitatore: costui può essere un rappresentante delle istituzioni (politici), di enti indipendenti o un professionista esperto in mediazione dei conflitti, conduzione della discussione e gestione di piccoli gruppi. Il mediatore deve essere neutrale, nel senso che non deve avere interessi relativi alla posta in gioco, ha la responsabilità del

9 buon esito del processo e promuove soluzioni accettabili da tutti. Inoltre il setting dovrebbe presentare queste caratteristiche: principi di trasparenza delle discussioni e del loro esito: deve essere garantito il massimo di pubblicità, mentre vanno evitati ogni forma di occultamento, tempi: deve essere garantita una durata delle riunioni, degli interventi di ciascun partecipante, e delle fasi di lavoro sufficiente a garantire la qualità del processo deliberativo, informalità: promuovere un linguaggio non tecnico in modo da facilitare un interazione tra tutti i partecipanti. I processi di democrazia deliberativa non sono regolati e questo comporta un elevato rischio di irrilevanza delle conclusioni cui si perviene, in quanto non giuridicamente vincolanti, ed il rischio maggiore è quello di un mancato recepimento delle soluzioni deliberative da parte delle autorità competenti. Per questo motivo è essenziale che gli esercizi deliberativi prevedano sin dalla progettazione una attività di disseminazione dei risultati verso tutti gli stakeholders, in modo che la deliberazione possa essere efficacemente recepita nei network decisionali ufficiali (8-11). 9 In tabella sono riassunte varie metodologie utilizzate nelle politiche partecipative (alcune deliberative, altre no) e le relative caratteristiche. Metodo/Campione citizens juries un piccolo campione stratificato di cittadini (10-25), selezionati random planning cells 25 cittadini ricevono un compenso dal committente istituzionale televoting i cittadini vengono contattati telefonicamente in modo random possono accettare o meno di ricevere il materiale informativo sull argomento electronic town meeting un incontro pubblico tra cittadini che sono stati selezionati o si sono iscritti Caratteristiche selezione casuale dei giurati, dibattito con gli esperti, eventuale esposizione delle conclusioni provvisorie alla platea con interventi integrativi del pubblico, stesura delle raccomandazioni in un documento scritto e pubblicazione della relazione finale i partecipanti ricevono informazioni da parte degli esperti per 4 giorni; il committente riceve un rapporto che prospetta soluzioni auspicabili e consiste in verdetti non vincolanti per policy-makers quando il campione di cittadini rispondenti raggiunge un livello di rappresentatività sufficiente della popolazione, i cittadini accedono al televoto. I risultati della consultazione vengono distribuiti a stampa, politici e parti interessate La discussione si svolge in gruppi di persone per tavolo, con facilitatore e assistente che invia i commenti ad un elaboratore centrale ed allo staff. I partecipanti ricevono del materiale informativo o assistono a interventi di esperti sull argomento e possono esprimere le proprie preferenze, attraverso un telecomando, rispetto a domande e opzioni di risposta proiettate su un maxi schermo. I risultati di voto e commenti vengo riportati in un report, sotto forma di raccomandazioni, che viene distribuito sia ai partecipanti, sia ai decision makers e alla stampa

10 deliberative polling campione di cittadini consensus conference campionamento ragionato, per assicurare la rappresentanza degli stakeholder open space technology un gruppo di persone interessate al problema arene deliberative persone scelte in modo ragionato nell arco di 2 o 3 giorni il problema viene discusso. I partecipanti, dopo aver compilato un questionario, vengono invitati a consultare il materiale informativo e la documentazione e possono porre domande a esperti e politici. In seguito si svolgono delle sessioni di discussione plenaria e in piccoli gruppi (tavoli) e, al termine, ai partecipanti viene chiesto di compilare di nuovo il questionario per valutare l eventuale variazione delle opinioni e, quindi, delle preferenze. E prevista la presenza di un mediatore nel corso di una fase preparatoria i cittadini vengono informati e discutono l argomento, in presenza di un facilitatore con competenze sull argomento. Durante la conferenza di consenso vera e propria si svolgerà la discussione tra cittadini, politici ed esperti. Un documento conclusivo è redatto dai cittadini ed è messo a disposizione dei politici e di chiunque sia interessato alla questione discussa un gruppo di persone si incontra per 1-2 giorni in spazi aperti o in spazi comuni più ristretti per arrivare in tempi brevi ad una soluzione innovativa e condivisa. In questi gruppi ci sono solo facilitatori comunicativi. Tutti coloro che vogliono e che trovano la discussione interessante possono partecipare; viceversa, chi trova la discussione non interessante o ritiene di non avere nessun contributo da dare può lasciare l evento le arene deliberative sono create ad hoc per trattare specifici temi, sono più spesso create dall alto che promosse dal basso ( le arene deliberative operano in base ad una delega istituzionale), sono altamente strutturate, non sono regolate dalla legge e non hanno poteri giuridici, ma sono il risultato di una mediazione tra gli stessi partecipanti. Le arene deliberative sono assistite da mediatori o facilitatori professionali 10 Nelle pagine che seguono verrà descritta la metodologia utilizzata per applicare il metodo deliberativo a un quesito biopolitico, riguardante l'opportunità di uno screening di popolazione per i portatori sani di una malattia genetica, la fibrosi cistica. Data la natura della domanda, il setting di sanità pubblica e le risorse disponibili, si è ritenuto che la metodologia più adatta fosse quella delle Giurie dei cittadini, alle quali in particolare si può applicare il criterio del campionamento random, in quanto i giurati possono essere rappresentativi solo della popolazione generale e non di particolari punti di vista o stakeholders. Quello delle Giurie dei cittadini è un modello di democrazia deliberativa (12) che presenta le seguenti caratteristiche:

11 una dimensione democratica, cioè deve essere coinvolto un campione rappresentativo della popolazione su cui ricadranno gli effetti della scelta, una dimensione deliberativa, cioè la decisione finale si costruisce attraverso la valutazione e la discussione collettiva di tutti i punti di vista su una data questione e su tutti i vantaggi e gli svantaggi di ogni proposta avanzata. Il modello della Giuria prevede quindi che un gruppo rappresentativo della popolazione, senza interessi specifici sul tema in questione e adeguatamente informato, possa deliberare negli interessi della collettività. Diverse esperienze (3, 12, 13, 14, 15) testimoniano che la collaborazione tra cittadini, professionisti e decisori sanitari permette di ottenere risultati di maggior impatto, nonché maggiormente accettati dalla collettività. La democrazia deliberativa deve essere intesa come un processo dove le preferenze iniziali sono trasformate per tenere conto dei punti di vista degli altri. L'analogia con le Giurie popolari - che partecipano ai processi ed emettono sentenze da cui possono dipendere la libertà o la vita (dove sussiste la pena capitale) di cittadini - può essere utile per comprendere la possibile legittimità ed efficacia di decisioni assunte in nome del popolo da un piccolo gruppo di cittadini comuni, ai quali vengano forniti tutti gli elementi di giudizio disponibili. 11 NOTA PER LA LETTURA Nella pagine successive viene descritta l esperienza della Giuria dei cittadini promossa sul tema del portatore sano del gene fibrosi cistica. Il manuale riporta l iter, i metodi e gli strumenti utilizzati adattati al tema considerato e alle condizioni di fattibilità del progetto. GIURIE DEI CITTADINI E FIBROSI CISTICA La scoperta del gene FC responsabile della fibrosi cistica ha permesso la messa a punto di un test genetico per identificare il «portatore» del gene della malattia. Essere «portatore» significa avere nel proprio corredo genetico la presenza di un singolo gene FC mutato, senza avere alcun segno di malattia: la malattia infatti si manifesta solo quando si ereditano due geni FC mutati, uno dalla madre e uno dal padre. Trattandosi di una patologia genetica ereditaria, il «portatore» può quindi trasmettere la mutazione ai figli. Il test per il portatore del gene FC è un test genetico e consiste in un normale prelievo di sangue, da cui poi vengono estratte alcune cellule. Da queste viene estratto e analizzato il DNA per stabilire se contiene un gene FC alterato. Data la numerosità delle mutazioni del gene FC (circa 1800), il test non ha la capacità di identificare tutte le mutazioni e la sua attendibilità è di circa l 80%. Quindi 4 portatori su 5 possono essere identificati dal test, ma uno su 5 non verrà individuato. Questi test, anche se negativi, non sono in grado di escludere del tutto che una persona possa essere portatrice di fibrosi cistica: la probabilità di essere portatori può essere molto diminuita, ma non completamente esclusa. I familiari di un malato (fratelli, zii, cugini, sia da parte del padre che della madre) hanno maggiori probabilità rispetto a chi non ha casi di fibrosi cistica in famiglia di

12 essere portatori del gene FC. Avendo maggiori probabilità di essere portatore, il familiare di un malato ha maggior rischio di avere un figlio affetto da FC. Per questo, quando ha in programma di avere figli, è fortemente raccomandato che esegua il test genetico per sapere se è portatore, assieme al/la partner. Chi non ha casi di fibrosi cistica in famiglia appartiene alla popolazione generale. Una persona della popolazione generale ha una probabilità su 25 (il 4%) di essere portatore del gene della fibrosi cistica. Come già visto, essere portatore di una mutazione del gene della fibrosi cistica non implica nessun problema di salute. Però implica il rischio di avere figli malati, se anche il partner è un portatore. Per individuare le coppie di portatori prima che concepiscano, si potrebbe perciò pensare di condurre uno screening sull'intera popolazione. Tuttavia, per i limiti tecnici del test e per l assenza di un organizzazione sanitaria in grado di diffonderlo su scala nazionale, in Italia e nella maggior parte dei Paesi industrializzati, le organizzazioni medico-scientifiche e le stesse autorità sanitarie non si sono ancora espresse a favore di una pratica di screening dei portatori del gene FC, come di molte altre malattie genetiche meno frequenti. Poiché non esiste né una normativa né un orientamento condiviso, il test genetico per il portatore FC oggi in Italia raramente viene proposto alle coppie che hanno in programma di avere figli. 12 Uno studio osservazionale pubblicato descrive gli effetti di due diversi approcci, applicati nel Nord Est italiano, riguardo lo screening dei portatori sani (eterozigoti) di una mutazione del gene per la fibrosi cistica (, 17). In Veneto e in Trentino Alto- Adige da molti anni è attivo lo screening neonatale per la fibrosi cistica, ed è quindi facile seguire nel tempo quanti neonati nascono con quella malattia ereditaria. L obiettivo dello screening neonatale, cioè diagnosticare precocemente i malati, è concettualmente molto diverso da quello dello screening del portatore, che prevede un esame genetico per individuare tra gli adulti in età riproduttiva i portatori sani (i cosiddetti eterozigoti, cioè coloro che hanno una sola copia del gene mutato e quindi non sono malati, ma possono trasmettere la malattia a un figlio se anche l'altro genitore è portatore di una mutazione simile). Negli ultimi anni nella parte occidentale del Veneto ed in Trentino Alto-Adige il test del portatore è stato utilizzato con cautela, ed offerto principalmente a coloro che hanno già un caso di fibrosi cistica in famiglia, sempre in associazione ad un colloquio individuale di consulenza genetica. Questo anche in considerazione del fatto che i portatori sani sono molto frequenti: circa una persona su 25 in Italia. Da una decina d'anni però l'università di Padova ha adottato una diversa linea e ha avviato una campagna di offerta attiva del test genetico alla popolazione generale. Col risultato che nella parte orientale della regione si sono eseguite negli ultimi anni decine di migliaia di test, individuando migliaia di portatori della mutazione e decine di coppie in cui entrambi sono eterozigoti e che, quindi, rischiano di avere figli malati. A seguito di questa attività, nella parte orientale della regione Veneto il numero di nuovi nati con la fibrosi cistica è sceso anno dopo anno sino quasi ad annullarsi: il numero era attorno a 4 ogni neonati agli inizi degli anni '90 ed è ora inferiore a

13 1 ogni Mentre nulla di tutto ciò è avvenuto nella parte occidentale del Veneto e in Trentino-Alto Adige, dove il test continua a essere offerto solo alle famiglie a rischio. I ricercatori del Centro Fibrosi Cistica di Verona, che hanno pubblicato questi dati, non sanno quali scelte riproduttive hanno compiuto le coppie di eterozigoti individuate a Padova e dintorni, ma appare chiaro che l'informazione è stata usata per limitare le nascite di bambini malati. I dati pubblicati possono essere il punto di partenza per arrivare a una decisione esplicita e condivisa riguardo questo screening, per stabilire se debba o no essere offerto attivamente alla popolazione italiana e con quali obiettivi. Non c'è dubbio infatti che sinora si è svolto una specie di esperimento involontario, in cui le popolazioni delle due metà del Veneto hanno avuto solo il ruolo passivo di rispondere a una diversa offerta sul mercato delle opzioni mediche, senza poter esercitare alcuna scelta su quale sia la politica più desiderabile. Anche in questo caso il compito del decisore potrebbe essere opportunamente supportato dalle deliberazioni di Giurie di cittadini, esposte a un'informazione completa, chiara e veritiera sull'argomento. La fonte scientifica primaria per questa informazione può essere individuata in un documento di consenso europeo, elaborato nell'ambito delle società scientifiche europee della fibrosi cistica (18). Il documento, completo e articolato, riassume i vantaggi e gli svantaggi dello screening dei portatori e presenta gli standard di qualità per condurre un programma in maniera efficace, sicura ed etica, ma esplicitamente non affronta la domanda se lo screening debba essere attuato o meno, proprio perché si tratta di una questione biopolitica e non tecnica o scientifica in sé. A fronte di questi risultati, si apre per la fibrosi cistica un importante dibattito sull opportunità di scegliere tra due diverse strategie di screening, ciascuna con un suo impatto sulla persona e sulla collettività. La scelta di una offerta attiva di screening del portatore a livello di popolazione non dovrebbe essere fatta da autorità sanitarie nazionali o locali senza una consultazione delle preferenze dei cittadini su cui ricadono gli effetti delle decisione. Per tale motivo è stato proposto un progetto pilota di ricerca sulla democrazia deliberativa applicata allo screening per i portatori di fibrosi cistica, concentrato nell area veronese, che prevede l'utilizzo di quelle che vengono definite Giurie dei cittadini. L obiettivo di questo progetto è quello di discutere sull opportunità che il Sistema Sanitario debba offrire il test diagnostico in modo attivo a tutte le coppie, oppure solamente a quelle coppie con una storia di malattia in famiglia. 13 LA FASE PREPARATORIA Attori del progetto Per la conduzione del progetto è necessario: il Comitato Promotore (CP), il cui compito è di coordinare tutte le fasi del progetto, dalla selezione dei membri della Giuria alla divulgazione dei risultati. Inoltre si occupa della messa a punto, in collaborazione con il Comitato Tecnico-

14 Scientifico della domanda centrale da porre alla Giuria e le relative sotto domande; il Comitato Tecnico Scientifico (CTS), nominato dal Comitato Promotore ha il compito di supportare il Comitato Organizzativo in tutte le fasi scientifiche del progetto, tra cui l informazione da dare alla Giuria, di mettere a punto la domanda centrale da porre alla Giuria e le relative sotto domande, nonché di suggerire esperti e testimoni per il dibattito di fronte alla Giuria; il Comitato Organizzativo (CO), ha il compito di coordinare le fasi organizzative del progetto; la Giuria ha il compito di partecipare a tutti i momenti di informazione e discussione e di svolgere al proprio interno il processo deliberativo al fine di giungere alla formulazione di un verdetto finale e di un documento di motivazioni, uno sponsor, che sostenga economicamente il progetto. 14 Nomina CTS Il CP nomina una decina di esperti da coinvolgere per il CTS. Per lo specifico del tema trattato, gli esperti devono coprire un ampio raggio di competenze, per cui vengono contattati un genetista, un dirigente medico, un medico laboratorista, un esperto negli screening genetici, uno psicologo, un ginecologo, un pediatra, un esperto di comunicazione, un rappresentante di pazienti affetti dalla patologia e un dirigente amministrativo di struttura sanitaria. Una volta individuati, si procede a contattare gli esperti via , allegando loro il protocollo del progetto e una scheda di adesione. Viene fissata una data per una prima riunione di lavoro tra CP e CTS. Il CTS viene coinvolto in molte fasi dello sviluppo del progetto tramite riunioni o audioconferenze. LA DOMANDA PER LA GIURIA La messa a punto della domanda è uno dei passaggi importanti in un esercizio di Giurie dei cittadini. Oltre alla necessaria chiarezza, la domanda deve contenere l essenza del tema in discussione. Nel caso in oggetto la domanda iniziale dalla quale è partita la discussione tra CP e CTS è stata: «Il Servizio Sanitario dovrebbe organizzare uno screening di popolazione per individuare i portatori sani di fibrosi cistica?». Nella stesura della domanda finale, che è avvenuta attraverso una discussione vis-à-vis e con diverse consultazioni via mail, si è voluto sottolineare: l aspetto pubblico e collettivo del problema (il Servizio Sanitario), la necessità di mettere a punto un programma organizzato (screening), lo scopo (individuare persone caratterizzate dall essere sane ma portatrici di una mutazione per la FC) e la possibilità (non certezza) di figli malati di FC. Dopo diversi rimaneggiamenti la domanda che è risultata soddisfare i diversi punti di vista è stata Il Servizio Sanitario deve o no organizzare uno screening nella popolazione con lo scopo di individuare persone sane che potrebbero avere figli malati di fibrosi cistica?.

15 Alla luce della discussione che ha portato a questa domanda, il CP ha articolato una sotto domanda a seconda della risposta alla domanda principale: Se Sì: Il Servizio Sanitario, quali informazioni sul test e sulla fibrosi cistica deve fornire alle persone in età fertile perché possano avere figli in modo consapevole e responsabile? Se No: Il Servizio Sanitario deve ugualmente informare le persone in età fertile sul rischio di fibrosi cistica e sulla disponibilità del test del portatore, per consentire di avere figli in modo consapevole e responsabile? Sono state poi articolate una serie di altre sotto domande cui rispondere indipendentemente dalla risposta principale fornita: Quali aspetti del test del portatore devono essere evidenziati? Quali aspetti della fibrosi cistica devono essere evidenziati? Chi deve informare, in quale contesto e con quale modalità? Ci sono cose che non si sanno e su cui si dovrebbe fare ricerca scientifica nell ambito del test per il portatore sano? 15 LA PREPARAZIONE DEL MATERIALE INFORMATIVO Il metodo delle Giurie dei cittadini prevede che i giurati debbano essere adeguatamente informati sul tema affinché possano deliberare negli interessi della collettività. Pertanto, il CP insieme al CTS hanno messo a punto il materiale informativo (Allegato 1) da consegnare alla Giuria quindici giorni prima della giornata. La preparazione del materiale informativo ha richiesto l organizzazione di due riunioni vis-à-vis tra CP e CTS, più numerose corrispondenze via mail. Il materiale è stato pensato per essere inviato in forma cartacea (e successivamente via mail) come una dispensa o un piccolo manuale. Il materiale messo a punto dal CP, in stretta collaborazione con il CTS, è stato organizzato nell arco temporale di sei mesi attraverso la revisione di letteratura, la revisione di siti web italiani e internazionali specializzati in divulgazione sui temi FC, materiale già prodotto dalla Centro Fibrosi Cistica, Ospedale Borgo Trento di Verona, dalla Fondazione FFC-Onlus e dalla Lega Italiana Fibrosi Cistica-Onlus. Il materiale è stato rivisto nei contenuti sia dal CTS sia da un campione di rappresentanti del GRAL - Gruppo Rappresentanti di Associazioni e Laici ( che ne hanno valutato sia la chiarezza espositiva sia la completezza. Al termine di questo processo il pacchetto informativo si componeva di una trentina di pagine suddivise in 5 macro aree, ognuna caratterizzata da un colore in modo da facilitarne la lettura: cos è il progetto cos è la fibrosi cistica cos è il test del portatore sano

16 il test nella popolazione generale cosa succede negli altri paesi e i costi. LA GIURIA Selezione dei componenti Il CP in piena autonomia ha proposto la metodologia e i criteri di inclusione da adottare per selezionare i componenti della Giuria, dopo averne comunque discusso e condiviso la modalità con il CTS. Data la natura localistica del progetto e le restrizioni imposte dal budget disponibile, si è deciso di limitare la selezione nel territorio di Verona e provincia e di contattare le associazioni (senza distinzione tra culturali, sportive e socio sanitarie, comunque non dedicate alla FC) presenti nell Albo delle associazioni in interesse sociale - Provincia di Verona e nel Registro delle Entrate - Provincia di Verona. Questa strada è stata considerata la più facilmente percorribile perché: esisteva un elenco pubblico delle associazioni; si riteneva portasse a contattare un ampio campione di soggetti rappresentativo non selezionato a priori per età, sesso e scolarità; si riteneva portasse ad una buona risposta essendo queste persone già coinvolte nel mondo dell associazionismo e quindi sensibili ai valori della collaborazione e della cooperazione. Altre ipotesi considerate - bando pubblico tramite giornali o manifesti, inviti tramite bacheche in Università, categorie professionali quali insegnanti/avvocati/dipendenti pubblici sono state considerate più difficilmente percorribili o meno promettenti o fattibili (ad esempio per gli ostacoli legati alla privacy che si incontrerebbero con gli elenchi professionali). Il CP ha stabilito un numero intorno a 15 giurati e i seguenti criteri di inclusione: età compresa tra i 30 e i 65 anni con qualsiasi scolarità; frequenza di almeno due anni nell Associazione; assenza di legami diretti o indiretti con la fibrosi cistica; disponibilità esplicita a leggere con attenzione il materiale informativo; disponibilità esplicita a partecipare in modo attivo alla giornata. Inizialmente si prevede di selezionare i candidati alla Giuria attraverso il coinvolgimento delle Associazioni Onlus (senza legami diretti con la fibrosi cistica) della provincia di Verona. Tramite il Registro Provinciale delle Associazioni (reperibile in internet) sono stati recuperati gli indirizzi di circa 255 Associazioni Onlus. Ai Presidenti delle Onlus viene inviata una lettera accompagnata da una scheda di adesione (Allegato 2) in cui inserire al massimo tre nominativi di persone che ritengono interessati all iniziativa. Vengono effettuati quattro invii/solleciti nell arco di un mese. In seguito alla scarsa risposta, il CP decide di estendere l invito a tutte le Associazioni rimanenti nel Registro Provinciale delle Associazioni (636). Viene inviata una nuova lettera accompagnata dalla scheda di adesione. Vengono eseguiti due inviti nell arco di un mese. Dopo aver contattato in totale 891 Associazioni (Onlus e non Onlus), solo 17 associazioni forniscono dei nominativi arrivando ad avere un totale di 34 candidati

17 per la Giuria. Il CP procede alla selezione dei membri della Giuria, inviando ai 34 candidati una accompagnata da una scheda di adesione (Allegato 3) in cui vengono poste delle domande le cui risposte sono utili per selezionare i giurati. Dopo l invio della , vengono fatti due solleciti telefonici. Confermano la propria adesione 24 persone. Al fine di bilanciare il campione, i candidati vengono classificati in base al sesso, all età e alla scolarità. Si ottiene la seguente composizione: 17 Caratteristiche dei 24 candidati alla Giuria Sesso Maschi 12 (50%) Femmine 12 (50%) Età anni 7 (29%) anni 7 (29%) anni 10 (41%) Scolarità Medie inferiori 2 (8%) Medie Superiori 11 (46%) Laurea 11 (46%) Tenendo presente che la Giuria deve essere composta da una quindicina di persone e che due candidati hanno legami con la fibrosi cistica (da non considerare in accordo ai criteri di inclusione), il CP sulla base di questi risultati seleziona sedici persone che per caratteristiche possano essere al meglio rappresentative della popolazione generale. Queste le loro caratteristiche: Caratteristiche dei giurati (*) Sesso Maschi 9 (56%) Femmine 7 (44%) Età anni 3 (19%) anni 5 (31%) anni 8 (50%) Scolarità Medie inferiori 2 (12%) Medie superiori 7 (44%) Laurea 7 (44%) (*) La Giuria era composta inizialmente da persone, due delle quali hanno rinunciato in corso d opera, per ragioni personali, a partecipare I candidati selezionati vengono contattati e informati via . Il CO, insieme al CP, mette a punto un indirizzario con nome, cognome, indirizzo postale, indirizzo di posta elettronica e numero di telefono. Circa quindici giorni

18 prima della giornata della Giuria, tutti i giurati vengono contattati telefonicamente dal CO per l ultima conferma. Per ogni giurato è stato previsto un rimborso spese viaggio pari a 50 euro. 18 L ORGANIZZAZIONE DELLA GIORNATA Per ragioni legate alla disponibilità dei fondi, le previste due giornate di lavoro della Giuria si riducono ad una sola giornata. I tempi sono stati quindi contratti sia per quanto riguarda la parte relativa all informazione e discussione con gli esperti, sia per quanto riguarda la discussione interna. Si è deciso di dividere la giornata in due parti: una prima (mattina) con due relazioni tematiche seguite da discussione riservata ai componenti della Giuria ( Il test: che cosa è e come è offerto al momento in Italia e in altri Paesi e Problematiche di pazienti e familiari con fibrosi cistica ) cui segue un video con la testimonianza di tre soggetti che si erano sottoposti al test e un dibattito moderato da una giornalista che ha visto contrapporsi due relatori: uno per le ragioni del Si e uno per le ragioni del No. Una seconda (pomeriggio) per la deliberazione della Giuria. La giornata è iniziata alle 9.30 della mattina e dopo la pausa pranzo la Giuria ha iniziato il suo lavoro a porte chiuse alla presenza di un facilitatore. La Giuria è rimasta riunita fino alle 18, accordandosi per la risposta al quesito principale e per le sotto domande. La discussione della Giuria è iniziata con un giro di presentazione e un giro di opinioni sul tema in oggetto, a questa è seguita una libera discussione moderata per cercare di dare spazio a tutti i presenti. Presenza di pubblico: non è stata fatta specifica pubblicità per l incontro pertanto lo stesso non può essere classificato come evento aperto e pubblico. Tuttavia non sono state fatte particolari restrizioni e alcune persone, a conoscenza del progetto, hanno chiesto e ottenuto di partecipare, tra queste giornalisti, medici e rappresentanti di associazioni di malati. A tutte queste persone è stato però chiesto di non intervenire nella discussione che era riservata ai componenti la Giuria e agli esperti partecipanti al dibattito. Tutta la mattina è stata video registrata e messa on line in tempo reale in streaming ( tutto il pomeriggio è stato audio registrato dal facilitatore allo scopo di mantenere traccia della discussione per la reportistica del progetto. E da segnalare che due giurati hanno abbandonato i lavori nel corso della discussione del pomeriggio. Le motivazioni addotte sono state di carattere personale non correlabili a difficoltà incontrate o disaccordo rispetto ai lavori in corso. LE MOTIVAZIONI DELLA GIURIA Al termine della giornata la Giuria si è semplicemente espressa con un SI rispetto al quesito proposto. La Giuria ha avuto quattro settimane per scrivere e condividere le motivazioni della deliberazione espressa. Il facilitatore ha messo a punto un primo documento che è stato rivisto, integrato ed approvato da tutti i componenti della Giuria. La redazione del documento non aveva una traccia da seguire quindi il

19 facilitatore e la Giuria lo hanno organizzato seguendo la traccia della discussione fatta durante i lavori della Giuria. Il documento è stato poi consegnato al CP che ha provveduto alla sua divulgazione, copia del documento finale è riportata in Allegato I MOMENTI VALUTATIVI Sono stati previsti alcuni momenti valutativi. Giuria valutazione pre Al fine di valutare l efficacia, la comprensione da parte dei giurati delle informazioni contenute nel materiale informativo e le loro aspettative, il CP ha messo a punto un breve questionario da somministrare all inizio della giornata della Giuria. Il questionario (Allegato 5) è costituito da 10 domande. Sette domande riguardano gli argomenti inclusi nel materiale informativo e ciascuna prevedeva una risposta corretta. Una riguarda la valutazione del materiale e due le aspettative del giurato per questa esperienza. Il questionario è stato consegnato in forma anonima all inizio della mattinata e subito ritirato, i dati sono stati elaborati in modo aggregato. Giuria valutazione post Al termine della giornata è stato consegnato un secondo questionario (Allegato 6) mirato a raccogliere commenti e suggerimenti sull intero processo. Il questionario è stato re-inviato al CP via posta o mail da ogni giurato. Componenti CTS Dopo la pubblicazione delle motivazioni è stata chiesto a tutti i componenti CTS un commento, in particolare su: - il metodo delle Giurie dei cittadini utilizzato (fattibilità, efficacia, equilibrio dell'informazione fornita, utilità), - le motivazioni addotte dai giurati (livello di approfondimento su tutti gli aspetti, coerenza, adeguatezza). Facilitatore Al termine della messa a punto del materiale è stato chiesto un rapporto sugli aspetti della discussione ed in generale sullo svolgimento della giornata. DISSEMINAZIONE DELLA DELIBERAZIONE E DELLE MOTIVAZIONI Il documento finale è stato divulgato attraverso diversi canali: disseminazione diretta ai professionisti, agli stakeholder e ai decisori appartenenti ai network della fibrosi cistica, della sanità pubblica (invio a tutti gli Assessorati sanità regionali) e degli screening organizzati. Inoltre sono stati pubblicati articoli su siti, riviste e newsletter delle istituzioni e degli enti a diverso titolo coinvolti o interessati. Verranno attivati canali divulgativi verso il pubblico su carta o elettronici (compresi strumenti web 2.0). Il documento finale è stato inviato inoltre ad un gruppo di persone interessate o agli aspetti metodologici del progetto o a quelli clinici (ad esempio presidenti società scientifiche area genetica/fibrosi/pediatria) richiedendo specificatamente commenti

20 ed impressioni sull esperienza fatta. Il materiale è stato raccolto e andrà ad arricchire un dossier finale del progetto. Compatibilmente con il budget disponibile, una giornata di studio multidisciplinare da organizzare anche con le associazioni rappresentanti pazienti e famigliari è altamente auspicabile. 20 LE GIURIE DEI CITTADINI SOTTO LA LENTE D INGRANDIMENTO: PRO E CONTRO Nel complesso il CP e il CTS si ritengo soddisfatti di questa prima esperienza di Giurie dei cittadini e ritengono che il modello sia facilmente esportabile in altri contesti o aree geografiche. Durante l intero percorso sono comunque emerse diverse criticità che vengono di seguito esposte al fine di migliorare il modello. Materiale informativo Nel complesso è risultato chiaro ed esaustivo. Certamente l equilibrio tra livello di informazione da raggiungere e quantità di materiale da fornire non è facile, considerato che l obiettivo deve essere quello di dare informazioni semplici su un argomento complesso senza confondere i giurati. Dalla analisi del questionario preincontro risulta che il 44% dei giurati ha cercato ulteriori informazioni via internet. Dall analisi delle domande sulle conoscenze acquisite risulta che i giurati hanno acquisito molte delle informazioni date: 94% Risposta corretta alla domanda: secondo Lei, in un malato di fibrosi cistica è il polmone l'organo più colpito? 88% Risposta corretta alla domanda: secondo Lei, è corretto dire che una persona che risulta positiva al test del portatore di fibrosi cistica è una persona malata? 88% Risposta corretta alla domanda sul significato di un test negativo. Alcune informazioni risultano però più ostiche da comprendere o ricordare. Per esempio: 56% Risposta corretta alla domanda: secondo Lei, una coppia di portatori di fibrosi cistica qual probabilità ha di avere un figlio malato di fibrosi cistica? 44% Risposta corretta alla domanda: secondo Lei, quanti sono i bambini che approssimativamente ogni anno nascono malati di fibrosi cistica? 38% Risposta corretta alla domanda: secondo Lei, per un familiare di una persona affetta da fibrosi cistica, il test del portatore è a carico del Sistema Sanitario? Svolgimento della Giornata E chiaro che avere a disposizione una sola giornata per concentrare il dibattito tecnico e la discussione della risposta da dare è stato penalizzante. Il modello proposto in origine e poi abbandonato per questioni legate al budget due giornate, la prima dedicata agli aspetti tecnici con confronto di tutti gli esperti, la seconda dedicata al dibattito è sicuramente vincente non solo per non avere tempi troppo stretti ed incalzanti ma anche per fare in modo di creare un clima di conoscenza e

21 collaborazione tra i giurati e tra giurati e facilitatore finalizzato a migliorare lo svolgimento del dibattito. 21 Il dibattito tra le ragioni del Sì e le ragioni del No non è risultato del tutto convincente ed equilibrato: la maggior parte dei giurati ha interpretato il dibattito come un gioco delle parti, attribuendo ai due relatori comunque un parere favorevole verso lo screening del portatore sano. E mancato un approfondimento sui costi della malattia e dello screening, per alcuni questo aspetto avrebbe meritato una relazione. Giurati Il modello utilizzato del registro delle associazioni ha mostrato di non essere efficace come ci si sarebbe aspettato, per lo meno in area veronese. La associazioni hanno risposto in modo inferiore alle attese, non cogliendo il senso della richiesta di partecipazione. Questo aspetto va approfondito, per comprendere i fattori che hanno impedito che l'invito venisse accolto come un'opportunità di empowerment. Tra le possibili spiegazioni, alcune potrebbero essere da imputare a mancanze del CP [non è stata abbastanza chiara la comunicazione tramite invito?, lo strumento per l invito è dispersivo/troppo avanzato?], alle associazioni stesse [non interesse verso argomenti non correlati alle finalità dell associazione, peculiarità della richiesta di partecipazione, poca conoscenza del metodo delle Giurie dei cittadini, poca disponibilità di volontari]. Alcuni giurati hanno lamentato di non aver avuto ben chiaro il loro ruolo, e avrebbero desiderato che un tempo maggiore fosse dedicato a spiegare più dettagliatamente il metodo delle Giurie dei cittadini, le aspettative rispetto al ruolo e alle attività della Giuria, le modalità di svolgimento del pomeriggio. Alcuni giurati, dato l invito da parte di un Istituto di Ricerca a partecipare ad un progetto sostenuto da una fondazione no-profit, hanno creduto di essere stati chiamati per sostenere una presunta campagna per promuovere lo screening del portatore. Per alcuni quindi non è stato sufficientemente chiaro che la Giuria non era chiamata a sostenere una posizione preconfezionata dall'esterno, ma doveva svolgere al suo interno un confronto per arrivare a compiere una scelta nell interesse non di una singola associazione ma della collettività. Il fatto che i giurati appartenessero ad associazioni di volontariato ha rafforzato per certi aspetti questo tipo di interferenza. Infine un'osservazione sulle caratteristiche dei giurati, che risultavano in particolare squilibrati rispetto alla scolarizzazione (la maggior parte con licenza media superiore o laurea): d altra parte è pur vero che le persone con un maggior livello di istruzione tendono a partecipare maggiormente a questo genere di iniziative. Il gruppo da cui si poteva attingere, composto alla fine da sole 24 persone contro il centinaio atteso, era d'altronde troppo limitato per consentire un miglior bilanciamento.

22 Bibliografia Bobbio L. Come smaltire i rifiuti. Un esperimento di democrazia deliberativa. Stato e Mercato 2002; 64: Pathé Gueye S. Espace public et démocratie délibérative. La Pensée 2000 ; 321 : access /10/ access /10/ Carson L. Deliberative public participation and hexachlorobenzene stockpiles. Journal of Environmental Management2009; 90: Habermas J. Storia critica dell'opinione pubblica. Laterza, Bari, Sartori G. Democrazia e definizioni. Il Mulino, Bologna, Smith G, Wales C. Citizens juries and deliberative democracy. Polit Stud 2000; 48: Lehoux P, Daudelin G, Demers-Payette O, Boivin A. Fostering deliberations about health innovations: what do we want to know from publics? Social Science and Medicine 2009; 68: Elwood P, Longley M My health: whose responsibility? A jury decides. J Epidemiol Community Health 2010; 64: Smith G, Wales C. Citizens juries and deliberative democracy. Polit Stud 2000; 48: access 08/02/ King s Fund. Public attitudes to public health policy. London, King s Fund Publications, access 11/02/ Iredale R, Longley MJ Reflections on citizens' juries: the case of the citizens' jury on genetic testing for common disorders. Journal of Consumer Studies and Home Economics 2000; 24: Castellani C, Picci L, Tamanini A, et al. Association between carrier screening and incidence of cystic fibrosis. JAMA 2009; 302: Liou TG, Rubenstein RC. Carrier screening, incidence of cystic fibrosis and difficult decisions. JAMA 2009; 302: Castellani C, Macek M Jr, Cassiman JJ, et al. Benchmarks for Cystic Fibrosis carrier screening: A European consensus document. J Cyst Fibros 2010; 9: 5-78.

23 Allegato 1 Materiale informativo distribuito alla Giuria 23 PROGETTO GIURIE DEI CITTADINI Il Servizio Sanitario deve o no organizzare uno screening nella popolazione con lo scopo di individuare persone sane che potrebbero avere figli malati di fibrosi cistica? Un progetto sostenuto da Istituto di Ricerche Farmacologiche Mario Negri, Milano Zadig Agenzia di Editoria Scientifica, Milano Centro Fibrosi Cistica, Ospedale Borgo Trento, Verona 1 Materiale confidenziale ad uso del progetto Giurie dei cittadini, non diffondere Gentile Partecipante, il materiale informativo contenuto in questo documento è organizzato per permetterle di avere tutte le informazioni utili per partecipare a questo progetto, segua la.. linea linea linea linea linea per conoscere che cos è il progetto Giuria dei cittadini per informazioni sulla fibrosi cistica per sapere che cosa è il test del portatore sano per informazioni sul test del portatore sano nei familiari e nella popolazione per sapere cosa succede negli altri paesi e i costi del test Un glossario di alcuni termini medico-scientifici è disponibile alla pagina 26. Può trovare informazioni di approfondimento sui siti: Fondazione per la Ricerca sulla Fibrosi Cistica - Onlus Lega Italiana Fibrosi Cistica - Onlus Società Italiana Fibrosi Cistica PartecipaSalute 2