Bambina di 10 anni con diagnosi di asma

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1 Bambina di 10 anni con diagnosi di asma Renato Cutrera Dir. U.O.C. Broncopneumologia Dipartimento Medicina Pediatrica (Prof. A.G. Ugazio) Ospedale Pediatrico Bambino Gesù IRCCS - Roma

2 Background Anamnesi fisiologica e familiare: nulla da rilevare. Benessere fino a 7 anni. Successivamente: episodi di tosse con broncospasmo La bambina non presentava asma da sforzo I sintomi comparivano prevalentemente la notte, ma regredivano rapidamente con broncodilatatore Riferiti due episodi di BPN senza mai necessità di ricovero ospedaliero

3 Esordio A 9 anni di vita: broncospasmo persistente (scarsa risposta al salbutamolo) progressivo peggioramento clinico iniziale distress respiratorio Ricoverata c/o la nostra UOC

4 Primi accertamenti Esame obiettivo: wheeze espiratorio, SaO2 97% Esami ematochimici: nella norma Pulse-ossimetria notturna: episodi di desaturazione con SaO2 <90%

5 Primi accertamenti Rx torace: interessamento bilaterale dei lobi inferiori, ipertrasparenza, ectasie bronchiali di tipo cilindrico su entrambi gli ambiti polmonari

6 Altri accertamenti Screen immunologico: normale Test del sudore: negativo Brushing ciliare: normale Ecocardiogramma: normale Spirometria: curva ostruttiva e parzialmente restrittiva FEV1: 58% FEV1/FVC: 69%

7 TAC torace

8 Evoluzione clinica Ha continuato a presentare: wheezing intermittente tosse catarrale progressiva insufficienza respiratoria

9 Broncoscopia: non altri cast bronchiali ma BAL: elevati trigliceridi colture negative

10 Possibili cause di chiloptisi 1. Aumento della pressione venosa sistemica spesso legata ad interventi chirurgici (i.e. Fontan-type...) 2. Aumento della pressione venosa polmonare atresia vene polmonari stenosi valvola mitralica 3. Anomalia dei linfatici polmonari linfangiectasia polmonare linfangiomatosi polmonare 4. Associate al dotto toracico danno determinato da cause traumatiche compressione (i.e. linfoma), agenesia o forme ostruttive

11 Linfoscintigrafia Normale drenaggio linfatico del collo e braccio (non immagini) Normale drenaggio linfatico fino alla cisterna di Pecquet Non visualizzato il fegato e linfonodi delle stazioni linfonodali del tronco Suggestiva di patologia a carico del dotto toracico Linfangiectasia polmonare probabilmente secondaria

12 Non eseguita linfoangiografia per alto rischio di sviluppare fibrosi polmonare per gli effetti collaterali del contrasto Primo approccio terapeutico Avviata dieta a basso contenuto lipidico con integrazione di olio MCT Miglioramento della sintomatologia respiratoria con stabilità clinica per circa un mese

13 Andamento clinico Un mese dopo la dimissione Nuovo peggioramento clinico e della sintomatologia respiratoria Episodi di chiloptisi ravvicinati Auscultazione toracica: wheeze e ridotta penetrazione con rantoli SaO2: 85-88%

14 Indagini radiologiche e funzionali Radiografia: opacità lobo inf.sx persistente quandro interstiziale versamento pleurico Spirometria: grave quadro restrittivo FEV1: 42% FEV1/FVC: 93%

15 Ossimetria notturna Valori di SpO2 <90% per il 39% del tempo 2 ricovero 1 ricovero

16 Nuova broncoscopia Rimozione di un nuovo cast nel bronco di sinistra Analisi istoligica: presenza di fibrina Attivatore del plasminogeno per via inalatoria con effetto fibrinolitico è stato avviato con iniziale miglioramento Grutter G et al. Ann Thorac Surg 2012, Costello JM et al. Pediatrics 2002, Do TB et al. Pediatr Cardiol 2009,Wakeham MK et al. Pediatr Crit Care Med 2005, Gibb et al. Pediatrics 2012

17 Nuovo peggioramento clinico Alcune settimane dopo: Peggioramento clinico e radiologico Aumento dell O2 dipendenza Comparsa di chilopericardio è stata quindi iniziata NPT

18 Biopsia polmonare Biopsia polmonare ha confermato il sospetto di linfangectasia polmonare Ispessimento fibrotico Dilatazione vasi linfatici (Hematoxylin and eosin) Endotelio linfatico (D2-40 immunostaining)

19 Linfangectasia Dilatazione dei vasi linfatici e alterato drenaggio con accumulo linfatico a livello polmonare Primaria (spesso neonatale) Mancata regressione dei vasi linfatici (9-16 sett di gestazione) Confinata al sist.resp. o associata a linfedema Associata a sindromi genetiche (Down, Turner, Noonan ) Secondaria Alterato drenaggio linfatico (malattie cardiovascolari o del dotto toracico) Aumentata produzione di chilo

20 Legatura del dotto toracico Intervento di legatura del dotto e posizionamento del drenaggio addominale e toracico Thoracic duct Cisterna chyli Complicanza post operatoria insufficienza respiratoria acuta da stasi di linfa e piccola falda di pneumotorace Ricovero in rianimazione per 4 giorni Shah SSA ed al. Plastic bronchitis: is thoracic duct ligation a real surgical option? Ann Thorac Surg 2006

21 Andamento clinico e breve follow-up Sospensione dei trattamenti medici Ecocardiogramma: completa risoluzione del chilopericardio Miglioramento del FEV 1 di 33% Dimessa in assenza di terapia dopo 2 mesi

22 Un anno di follow-up Non ricorrenza di cast bronchiali Normale funzionalità respiratoria FEV1: 92% Riavviate le sue normali attività quotidiane

23 Come possiamo completare il puzzle? In conclusione, siamo di fronte a diverse condizioni che devono essere riordinate: bronchite plastica e chiloptisi displasia/ostruzinoe del dotto toracico linfangectasia polmonare secondaria e chilopericardio Thoracic duct 1) Patologia a carico del dotto toracico Displasia del dotto con progressiva ostruzione del drenaggio linfatico riacutizzato da infez.acuta, modifiche dietetiche, accrescimento... 2) Linfangectasia polmonare secondaria Dilatazione dei linfatici per l alterato drenaggio del dotto toracico e accumulo linfatico nei polmoni Cisterna chyli 3) Fistola bronchiale, chiloptisi e bronchite plastica Elevata pressione polmonare dalla congestione linfatica ha generato una fistola bronchiale con secrezione di chilo

24 Intervento chirurgico, quale beneficio? Ligatura del dotto toracico Thoracic-duct ligation Ha deviato la linfa proveniente dalla cisterna chyli riducendo il sovraccarico del dotto toracico Ha permesso la risoluzione della congestione linfatica nel polmone sinistro

25 Ringraziamenti Paediatric Hospital Bambino Gesù -Rome : Dr F. Petreschi, Respiratory Paediatrician Dr N. Ullmann, Respiratory Paediatrician Prof P. Tomà, Director of Radiology Department Prof A. Inserra, Director of Surgical Department Dr S. Bottero, Director of Otolaryngology Department and Tracheal team Dr P. Francalanci, Consultant of Anatomo-pathology Dr. von Haunersches Kinderspital, University of Munich Dr M. Griese, Consultant Respiratory Paediatrician Pediatric Clinic University Sapienza - Rome Prof. A.M. Zicari Pediatric Allergologist

26 Extra slides

27 Abdominal and chest angiomri Excluded any other extrapulmonary disease (bone, gastrointestinal...) Showed normal abdominal lymph until the cistern of Pecquet The thoracic duct visible only in the first section

28

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