Ruolo dell ecografia nel management dell osteogenesi durante l osteosintesi compressione-distrazione (CDO) nei bambini

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1 Ruolo dell ecografia nel management dell osteogenesi durante l osteosintesi compressione-distrazione (CDO) nei bambini Role of ultrasound in the active management of osteogenesis during compression-distraction osteosynthesis in children A. Nadtochiy a,b * a Dipartimento di Chirurgia Pediatrica maxillo-facciale, Central Scientific-Research Institute of Stomatology, Mosca, Russia b Dipartimento di Chirurgia Maxillo-Facciale, Children s St.Vladimir Hospital, Mosca, Russia EUROSON-SIUMB 2006 SIUMB premio per la miglior comunicazione orale presentata al 18 Congresso Europeo di Ultrasonologia tenutosi in concomitanza del XVIII Congresso Nazionale della SIUMB *Indirizzo per corrispondenza. Department of Children s Maxillo-Facial Surgery, Central Science-Research Institute of Stomatology and Maxillo-Facial Surgery, ul.timura Frunze,16, Moscow Russia. Tel./ Fax: +7 (495) address: childface@mtu_net.ru Sommario Obiettivo: Valutazione delle possibilità di ottimizzazione dello sviluppo del tessuto di rigenerazione per distrazione (DR), basata sui segni dell esame ecografico dinamico (USDE) nel corso dell osteosintesi mediante compressione-trazione (CDO). Materiali e metodi: 69 bambini, di età compresa tra 2 settimane e 15 anni, affetti da microgenia (ipoplasia) congenita (37 pazienti) o acquisita (32 pazienti) sono stati trattati chirurgicamente con ostesintesi mediante compressione-trazione (CDO). La diagnostica per immagini comprendeva l ortopantomografia (OPG) e l ecografia (US). I pazienti sono stati suddivisi in due gruppi: gruppo I - con rapporto di distrazione standard (SDR) pari a 1 mm/gg - 33 pazienti (47,8%); gruppo II - con rapporto di distrazione individuale (IDR) - 36 pazienti (52,2%). Risultati: Sono stati rilevati e descritti i segni ecografici equivalenti al tessuto di rigenerazione per distrazione (DR), normotrofico, ipertrofico e ipotrofico. Nel gruppo I il DR normotrofico si è ottenuto in 11 pazienti (33.3%), ipertrofico - 8 (24.2%), ipotrofico 14 (42.4%). Nel gruppo II in tutti i pazienti si è sviluppato il DR normotrofico. Conclusioni: L esame ecografico dinamico USDE offre la possibilità di studiare lo sviluppo del DR; sulla base dei dati ecografici è possibile un trattamento attivo del processo di ostegenesi durante osteosintesi mediante compressione-distrazione (CDO) nei bambini. Parole chiave: Osteosintesi mediante compressione-distrazione; Ecografia del capo e del collo; Ipoplasia della mandibola; Chirurgia maxillo-facciale; Ecografia muscolo-scheletrica.

2 Abstract Purpose: To determine whether distraction-induced regeneration (DR) can be optimized based on consecutive ultrasound findings during the course of compression-distraction osteosynthesis (CDO). Materials and methods: 69 children aged 2 weeks-15 years with congenital (37 patients) or acquired (32 patients) microgenia were treated with CDO. Radiological diagnostic studies included orthopantomography (OPG) and ultrasonography (US). The patients were divided into two groups: in group I a standard distraction rate (SDR) (1 mm/day) was used (33 patients, 47.8%); in group II (36 patients, 52.2%) individual distraction rates (IDR) were used based on US findings. Results: DR was classified as normotrophic, hypertrophic, or hypotrophic based on US findings. In group I, 11 (33.3%) of the patients presented normotrophic DR, 8 (24.2%) had hypertrophic DR, and in 14 (42.4%), the DR was hypotrophic. In group II, all patients presented normotrophic DR at the end of treatment. Conclusion: US offers a unique opportunity to study DR development, and the results can be used to actively manage and optimize the osteogenesis process during mandibular CDO in children is possible. Key words: Compression-distraction osteosynthesis; Head and neck ultrasonography; Mandibular hypoplasia; Maxillo-facial surgery; Musculo-skeletal ultrasonography Introduzione L ipoplasia congenita o acquisita della mandibola comporta problemi estetici e disordini maxillo-dentali associati a svariati problemi medici, psicologici e sociali [1-5]. Le principali metodiche usate per correggere l ipoplasia sono l osteplastica e l osteosintesi mediante compressione-distrazione (CDO) [6-13]. Sorge il problema di quale sia la tecnica migliore. Statisticamente le possibilità di un risultato positivo con l osteoplastica di rado superano il 60% perché questo approccio è associato ad un alto tasso di complicanze immunologiche ed infiammatorie [3,5,10-13]. Invece la CDO dà risultati positivi in oltre il 95% dei casi, e non ci sono rischi legati a problemi immunologici perché l osteogenesi mediante compressione-distrazione favorisce la crescita organo-specifica dell osso nativo [14-20]. Alcuni problemi, però, insorgono comunque durante la CDO. Fattori eziologici, l età del paziente, malattie concomitanti e fattori individuali possono influenzare significativamente il tasso di rigenerazione indotta dalla distrazione (DR), e dovrebbero essere tenuti in considerazione durante il processo di distrazione. Come si può fare ciò in vivo? Quali metodiche diagnostiche possono essere usate per valutare gli stadi precoci della DR? E soprattutto, si possono correggere le variazioni individuali nel processo di DR allo scopo di ottenere osso rigenerato con caratteristiche ottimali? In letteratura non abbiamo trovato alcuna risposta a tali quesiti. Materiali e metodi L osteosintesi mediante compressione-distrazione è stata usata per trattare 69 bambini di età compresa tra 2 settimane e 15 anni affetti da microgenia congenita (37 pazienti con sindromi di Goldenhar e Franceschetti, sindrome di Robin) o acquisita (32 pazienti con artrosi traumatica o infiammatoria e anchilosi dell articolazione temporo-mandibolare), bilaterale in 41 casi. Questi pazienti sono stati sottoposti ad un totale di 69 distrazioni, ed in tutti i casi è stata analizzata la formazione e lo sviluppo della DR. Le metodiche di Imaging usate sono state l ortopantomografia (OPG) e l ecografia (US) con l utilizzo di programmi speciali. L OPG è stata effettuata una volta alla settimana durante il periodo di distrazione e una volta al mese durante il periodo della mantenimento fino alla rimozione del dispositivo compressione-distrazione. L US è stata fatta due volta alla settimana (ogni 3-4 giorni) durante il periodo della distrazione, dall inizio della stessa, e una

3 volta al mese durante il periodo della mantenimento fino alla rimozione del dispositivo. Comunque, ad ogni paziente è stata fatta una valutazione ecografica dinamica, per un totale di 7-10 esami. Le esplorazioni ecografiche sono state fatte in B-mode con uno scanner Sonoline-Sienna (Siemens) e sonda lineare multi frequenza ( MHz). Power and color Doppler sono stati usati all inizio dello studio (nei primi 17 pazienti), ma queste modalità non apportavano nessuna informazione utile perché il flusso nei capillari neoformati era al di sotto della soglia di sensibilità dei sistemi Doppler. Per questo motivo, l ausilio del Doppler è stato omesso nell ultima parte dello studio. Il piano di scansione era perpendicolare alla linea osteotomica, quindi scansione orizzontale per il corpo della mandibola ( cm al di sopra della sua base) e scansione frontale per il ramo ( cm anteriormente al suo bordo posteriore). I 69 pazienti sono stati divisi in due gruppi: il Gruppo I è stato trattato secondo un tasso standard di distrazione, pari ad 1 mm al giorno (33 pazienti, 47.8%); nel gruppo II sono stati applicati gradi di distrazione individualizzati (IDR) (36 pazienti, 52.2%). In tutti i pazienti del Gruppo I sono stati effettuati controlli radiologici passivi durante l intero ciclo di CDO. Al termine della CDO, è stata usata l OPG per analizzare la rigenerazione ossea (BR) in termini di spessore e densità, confrontandola con l osso nativo intorno alla linea osteotomica. Se lo spessore e la densità dell osso rigenerato era uguale a quella dell osso nativo, la BR veniva classificata come normotrofica. Se l osso rigenerato mostrava un ridotto spessore e una densità uguale o ridotta rispetto all osso nativo, la rigenerazione era considerata ipotrofica. Se l osso rigenerato era di uguale spessore o con densità simile o aumentata (in confronto con l osso nativo) e c era dolore o resistenza agli aggiustamenti durante il periodo della distrazione, la BR era classificata ipertrofica. Le immagini ecografiche sono state analizzate retrospettivamente per identificare le caratteristiche della DR normotrofica, ipertrofica e ipotrofica durante le fasi di formazione primaria e sviluppo precoce. (E importante ricordare che in questo stadio i raggi X sono negativi e l OPG mostra solo la posizione relativa dei frammenti ossei). Le Figure dalla 4 alla 7 mostrano esempi di DR normotrofica, ipertrofica e ipotrofica sulla base delle differenze di ecogenicità della zona centrale (zona di proliferazione primaria del tessuto fibroso) e delle zone periferiche (zone di differenziazione del tessuto fibroso). Tali differenze dovrebbero essere analizzate soltanto durante il periodo della distrazione. La rigenerazione ossea normotrofica è caratterizzata da una zona centrale ipoecogena (talvolta con piccole inclusioni moderatamente ecogene) e zone periferiche di ecogenicità moderata-alta ( light frame ). Nella BR ipotrofica non c è distinzione tra le zone centrale e periferica: tutta l area appare ipoecogena o anecogena. La DR ipertrofica si caratterizza per la presenza di una zona centrale ipoecogena o mediamente ecogena, con inclusioni multiple e di grandi dimensioni di ecogenicità da intermedia ad alta e ampie zone periferiche iperecogene ( strong frame ). In ogni paziente del Gruppo II i dati ecografici sono stati usati per aggiustare il grado di distrazione allo scopo di raggiungere la BR normotrofica.

4 Fig. 1. Ipoplasia acquisita o congenita della mandibola Fig. 2. Profilo ed estatica facciale: problemi e risultati Fig. 3. Fasi dell osteosintesi mediante compressione-distrazione ed evoluzione del tessuto di rigenerazione Fig. 4. Immagini ecografiche del tessuto di rignerazione Risultati Nel Gruppo I, la DR è stata normotrofica in 11 pazienti (33.3%), ipertrofica in 8 (24.2%), e ipotrofica in 14 (42.4%). Nella maggior parte dei pazienti con DR ipertrofica, l ipoplasia della mandibola è stata causata da artrosi dell articolazione temporo-mandibolare (7 / 11 patients 87.5%), mentre le sindromi congenite sono state la causa dell ipoplasia in 12/14 (87.5%) pazienti con DR ipotrofica. Nel Gruppo II, 13 (36.1%) pazienti presentavano segni di DR ipertrofica nelle prime fasi del processo di distrazione, e il grado di distrazione è stato quindi incrementato. In 9 pazienti (25%), la DR era inizialmente ipotrofica e il grado di distrazione è stato allora ridotto. In tutti i casi il risultato finale è stata una DR normotrofica. Discussione L ipoplasia congenita o acquisita della mandibola comporta problemi estetici e disordini maxillo-dentali associati a svariati problemi medici, psicologici e sociali (Fig. 1) [1-5]. La moderna chirurgia maxillo-facciale rende possibile normalizzare le dimensioni della mandibola con

5 l osteosintesi mediante compressione-distrazione (CDO) [3-5,9,13,21,22] (Fig. 2). Si ottengono risultati positivi in oltre il 95% dei casi e non ci sono complicanze immunologiche, perché l osteogenesi mediante compressione-distrazione favorisce la crescita organo-specifica dell osso nativo [14-20]. L avvio e lo sviluppo della rigenerazione ossea durante la CDO include diverse fasi (Fig.3). La prima fase inizia dopo l osteotomia e la fissazione del dispositivo di compressione-distrazione e consiste nella compressione immobile dei frammenti ossei. Questa fase è caratterizzata dalla formazione e dalla proliferazione di tessuto fibroso. Dopo 5-7 giorni di compressione, inizia la fase della distrazione. Durante questa fase, continua la formazione e la proliferazione di tessuto fibroso e alla periferia della DR inizia la trasformazione in osteoide. Come risultato di questi due diversi processi, la DR acquista una struttura zonale ben definita caratterizzata da formazione e proliferazione di tessuto fibroso nella zone centrale e da trasformazione del tessuto fibroso in osteoide nelle zone periferiche. Per convenzione il tasso di distrazione medio è intorno a 1 mm al giorno. Questo tasso è basato sulla velocità media della proliferazione dei capillari. La fase della distrazione dura fino al raggiungimento della lunghezza desiderata di osso ed è seguita dalla fase di mantenimento. Durante questa fase la trasformazione tessuto fibroso-osteoide e la proliferazione del tessuto fibroso sono complete e - in parallelo - inizia la trasformazione osteoide-osso alla periferia della DR. Al completamento del processo di ossificazione la DR perde la sua divisione in zone. Quando ciò accade, il dispositivo compressione-distrazione dovrebbe essere rimosso chirurgicamente. La durata media della fase di mantenimento è 2-3 mesi. È interessante e molto importante nella pratica, che l ecografia permetta la visualizzazione della struttura della DR ad ogni stadio della CDO, come mostrato nella Figura 4: la posizione iniziale dei frammenti ossei e la linea osteotomica (A), l evoluzione della struttura zonale della DR (B,C) e la mineralizzazione (D). Si noti la somiglianza delle immagini in A e D. Il risultato clinico è soddisfacente (Fig. 5), e riguarda non solo il profilo del paziente: l allungamento della mandibola normalizza la posizione della base della lingua e dell osso ioide (retroposti a causa della ipoplasia della mandibola), eliminando il rischio di aspirazione e consentendo la rimozione della tracheostomia (Fig. 5). L ortopantomografia (Fig. 6) è usata di routine per monitorare i risultati della CDO. Mostra chiaramente le posizioni relative dei frammenti ossei all inizio del trattamento, la dislocazione conseguente alla distrazione e la mineralizzazione nella fase di mantenimento. Questo metodica di imaging però non risponde ad una domanda fondamentale: com è lo sviluppo della DR durante la distrazione? Questa fase è cruciale perché determina la condizione del futuro osso. L esame ecografico di 33 pazienti (45 procedure di CDO) sottoposti a CDO con un grado di distrazione standard di 1 mm al giorno ha documentato lo sviluppo di BR normotrofica in 11 pazienti (33.3%), ipertrofica in 8 (24.2%), e ipotrofica in 14 (42.4%) (Fig. 7). La maggior parte dei pazienti con BR ipertrofica aveva una ipoplasia della mandibola causata da artrosi traumatica o infiammatoria dell articolazione temporo-mandibolare, mentre la maggior parte di quelli con BR ipotrofica aveva anomalie congenite associate alle Sindromi di Goldenhar e Franceschetti. La domanda è : come è possibile dare una spiegazione a queste differenze dal momento che il tasso di distrazione è stato identico in tutti i pazienti (1mm/giorno)? Abbiamo ipotizzato che le differenze osservate in questo gruppo riflettessero differenze intrinseche pazientespecifiche nella proliferazione e differenziazione di tessuto fibroso, nella trasformazione fibro-osteoide e nella mineralizzazione, successivamente definite come attività individuale di osteogenesi (IOA). In altre parole, se due pazienti hanno differenti IOAs, per esempio, un alto grado IOA nel paziente A e un basso grado IOA nel paziente B, ed entrambi sono sottoposti alla stessa entità di distrazione, il paziente A svilupperà una DR/BR ipertrofica mentre l altro una DR/BR ipotrofica. Se questa ipotesi è fondata, allora il tipo di DR dovrebbe essere correlato con il rapporto tra IOA - grado di distrazione. Se tale rapporto è nell intorno di 1, la BR sarà normotrofica. Nei casi di IOA relativamente alta si svilupperà una DR/BR ipertrofica, e in quelli con IOA bassa la DR/BR sarà ipotrofica (Fig. 8). Inoltre, lo sviluppo di una DR normotrofica dovrebbe essere promosso da interventi volti ad ottimizzare il

6 bilancio tra IOA e grado di distrazione, e il modo più semplice per raggiungere ciò è modificare il grado di distrazione individuale (IDR) (Fig. 9). Se i due fattori sono di uguale forza, il grado di distrazione dovrebbe essere mantenuto sullo stesso livello. Nei casi di alta IOA il grado di distrazione dovrebbe essere incrementato e in quelli con basso IOA il grado di distrazione dovrebbe essere ridotto. L obiettivo finale delle correzioni individuali del grado di distrazione è il raggiungimento della DR normotrofica, nonostante le differenze nella IOA. Il punto cruciale di questa tecnica è il monitoraggio della IOA, che si può effettivamente ottenere con un esame ecografico effettuato dopo 3-4 giorni dalla CDO con grado di distrazione standard di 1 mm al giorno. Evidenze ecografiche di DR normotrofica indicano che la IOA è normale (e dovrebbe essere mantenuto un costante grado di distrazione); evidenze ecografiche di DR ipotrofica indicano una IOA bassa (e il grado di distrazione dovrebbe essere ridotto); evidenze ecografiche di DR ipertrofica indicano una alta IOA (e il grado di distrazione dovrebbe essere incrementato) (Fig. 10). Queste ipotesi sono state analizzate e confermate dallo studio di 49 BR in 36 pazienti. In questo lavoro, il monitoraggio ecografico ha permesso la correzione del grado di distrazione, nel senso che rilievi ecografici di ipertrofia hanno comportato correzioni positive, mentre rilievi ecografici di ipotrofia hanno indotto correzioni negative. I risultati di questo studio sono stati eccellenti, con il raggiungimento di una DR normotrofica in tutti i pazienti. (Fig. 11). Fig. 5. Esempio clinico di ostesintesi mediante compressionedistrazione. Fig. 6. Monitoraggio mediante raggi X del processo di compressio distrazione. Fig. 7. Monitoraggio ecografico del processo di compressionedistrazione. Fig. 8. Il tipo di rigenerazione ossea è correlato all equilibrio tra attività osteogenica individuale e grado di distrazione.

7 Fig. 9. Regolazione del grado di distrazione sulla base dell attività osteogenica individuale. Fig. 10. Attività osteogenica individuale e correzione del grado di distrazione. Fig. 11. Riscontro clinico. Conclusioni L ecografia offre la possibilità di valutare lo sviluppo della DR e definire lo stato IOA del paziente. Sulla base dei rilievi del monitoraggio ecografico, la modulazione del grado di distrazione può favorire la rigenerazione normotrofica di osso durante la CDO. BIBLIOGRAFIA [1] McKenzia J. The first arch syndrome. Arch Dis Child 1958;33: [2] Русев КН. Реактивное состояние у подростков с челюстно-лицевыми аномалиями и воспитание этих подростков. Журнал невропатологии и психиатрии им. Корсакова 1966; 66(7): (Rusev KN. Reactive condition in adolescents with maxillo-facial anomalies and their breeding. J Neuropathol and Psychiatry 1966;66(7):1080-2). [3] Molina F, Ortiz Monasterio F. Mandibular elongation and remodeling by distraction: a farewell

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